Список сокращений

ОРВИ — острая респираторная вирусная инфекция

ПЧЯ — передняя черепная ямка

РП — растущий перелом

ТМО — твердая мозговая оболочка

Введение

Растущие переломы черепа — это редкое осложнение черепно-мозговой травмы (ЧМТ) с частотой 0,05—1% всех переломов костей черепа [1—3]. На возрастную группу от 0 до 3 лет приходится до 90% всех случаев, у взрослых практически не встречается [1—4]. Растущий перелом (РП) черепа обозначался большим количеством терминов, отражающих различные теории патогенеза. Так, в англоязычных источниках встречаются: growing skull fracture, expanding skull fracture, posttraumatic leptomeningeal cyst, posttraumatic porencephaly, posttraumatic bone absorption, posttraumatic aseptic necrosis of the skull, traumatic ventricular cyst, fibrosing osteitis, traumatic malacia of the skull, cerebrocranial erosion, cephalohydrocele, meningocele spuria, cranial malacia, porencephalic cyst, pseudomeningocele, traumatic encephalocele [1, 3, 5, 6].

Основными условиями для формирования РП черепа являются наличие линейного перелома с разрывом твердой мозговой оболочки (ТМО) по его ходу и повреждение подлежащего мозгового вещества [3, 7—10]. Типичная локализация РП — теменная, лобная и височная кости, а переломы основания черепа, в частности верхней стенки орбиты, встречаются редко [1—3,10,11]. Поиск в системе Medline/PubMed по ключевым словам «orbital», «roof», «growing», «fracture», «leptomeningeal cyst», «cranio-cerebral erosion», «child» за период с 1983 по 2023 г. выявил 17 публикаций, описывающих 63 наблюдения хирургического лечения детей с РП крыши орбиты.

Авторы представляют наблюдение ребенка с РП крыши орбиты и анализируют данные литературы с акцентом на динамике клинических проявлений, данных нейровизуализации и особенностях тактики хирургического лечения.

Клинический случай

Впервые ребенок был консультирован в ФГАУ «Национальный медицинский исследовательский центр нейрохирургии им. акад. Н.Н. Бурденко» Минздрава России через 2,5 мес после травмы в связи с наличием умеренной отечности верхнего века и правостороннего гипофтальма. Из анамнеза известно, что в возрасте 2 лет 1 мес мальчик получил закрытую ЧМТ средней степени тяжести при падении из окна с высоты около 2 м. При госпитализации в больницу по месту жительства определялась общемозговая симптоматика, уровень сознания по шкале комы Глазго 15 баллов. Местно: ссадина и обширная гематома мягких тканей в правой лобной области, гематома и отек век справа (рис. 1а), субконъюнктивальное кровоизлияние, гипофтальм справа. По данным компьютерной томографии (КТ) выявлены линейный перелом чешуи лобной кости справа с переходом на верхний край и верхнюю стенку орбиты, эпидуральная пластинчатая гематома правой лобной области, небольших размеров геморрагический очаг ушиба правой лобной доли, ограниченное изоденсное образование в верхних отделах правой орбиты, смещающее глазное яблоко книзу (рис. 1б—1г). По данным магнитно-резонансной томографии (МРТ), проведенной через неделю после травмы, обнаружено скопление ликвора с примесью крови в верхних отделах правой орбиты (интраорбитальное псевдоменингоцеле) и верхнем веке (рис. 1д—1и). К моменту выписки (на 13-е сутки после травмы) отмечался значительный регресс отека и гематомы век и мягких тканей периорбитальной области; выраженность гипофтальма справа уменьшилась. Через 5 нед после травмы при МРТ было выявлено уменьшение размеров псевдоменингоцеле, расхождение краев перелома крыши правой орбиты, очаговое глиозное изменение мозговой ткани лобно-базальных отделов справа и ее пролабирование в сформировавшийся дефект (рис. 2). Через 2 мес после травмы на фоне острой респираторной вирусной инфекции (ОРВИ) с упорным кашлем значительно вырос отек верхнего века, который уменьшился после приема ацетазоламида. После этого эпизода родители ребенка обратились на консультацию. В связи с наличием признаков формирования РП крыши орбиты было предложено хирургическое лечение, от которого родители ребенка воздержались. Повторно консультирован и госпитализирован через 6 мес с момента травмы. В неврологическом статусе общемозговой, очаговой симптоматики, нарушения зрительных функций, ограничения подвижности глазных яблок не выявлялось. Отмечалась умеренная отечность и частичный птоз верхнего века, гипофтальм справа (рис. 3). По данным КТ и МРТ, имелось увеличение расстояния между краями перелома крыши орбиты до 7 мм. Края перелома были деформированы, кратерообразно смещены книзу в полость орбиты. В проекции перелома, в базальных отделах правой лобной доли, определялся очаг пониженной плотности. На МРТ в правой лобно-базальной области определялись посттравматические кистозно-глиозные изменения, наблюдались признаки пролабирования глиозно измененного мозгового вещества через дефект крыши правой орбиты, незначительное увеличение размеров интраорбитального псевдоменингоцеле (рис. 4). В ходе дооперационного планирования для оценки степени смещения краев РП и размеров деформации крыши орбиты была произведена конвертация данных КТ из формата DICOM в STL-формат с получением 3D-модели в программе Mimics Materialize. Сегментация интактной левой орбиты и ее зеркальное отображение на правую сторону выявили смещение поверхности крыши орбиты в области перелома книзу, максимально до 4,5 мм (рис. 5).

Рис. 1. Компьютерная томограмма и магнитно-резонансная томограмма острого периода черепно-мозговой травмы.

Компьютерная томограмма, 1-е сутки после травмы: а — 3D-реконструкция мягких тканей; б — 3D-реконструкция костных структур; в — коронарная реконструкция; г — аксиальный срез. Магнитно-резонансная томограмма, 7-е сутки после травмы: д — Т2-FATSAT, коронарная проекция; е — Т1-FATSAT, коронарная проекция; ж — Т2-FATSAT, аксиальная проекция; з — T2-сагиттальная проекция; и — T1-FATSAT, сагиттальная проекция. Визуализируются гематома и отек мягких тканей лобной области и верхнего века справа (а), линейный перелом чешуи лобной кости, распространяющийся на верхний край и крышу правой орбиты (б—г). В области верхнего века и над глазным яблоком справа жидкостное скопление размерами 32×37×13 мм, по сигнальным характеристикам соответствующее ликвору с примесью крови (интраорбитальное псевдоменингоцеле) (д—и).

Рис. 2. Магнитно-резонансная томограмма через 5 нед после черепно-мозговой травмы в режиме Т2-FATSAT.

а, б — аксиальная проекция, в — коронарная проекция. Зона кистозно-глиозных посттравматических изменений в правой лобно-базальной области, отмечается увеличение диастаза краев перелома крыши правой орбиты с пролабированием измененного мозгового вещества, уменьшение интраорбитального псевдоменингоцеле до 7×17×4 мм.

Рис. 3. Внешний вид пациента перед операцией. Отечность и частичный птоз верхнего века, гипофтальм справа.

Рис. 4. Компьютерная томограмма и магнитно-резонансная томограмма через 6 мес после черепно-мозговой травмы.

Компьютерная томограмма: а — 3D-реконструкция костных структур; б, в — коронарная реконструкция. Магнитно-резонансная томограмма, режим T2-FATSAT: г — аксиальная проекция; д — коронарная проекция; е — совмещение коронарной проекции магнитно-резонансной томограммы и компьютерной томограммы. Определяется консолидация перелома в области чешуи лобной кости, локальное увеличение диастаза краев перелома крыши правой орбиты с формированием дефекта 7×11 мм, края перелома склерозированы и смещены в полость орбиты, гиперостоз крыши правой орбиты (а—в). В правой лобно-базальной области определяются посттравматические кистозно-глиозные изменения. Через дефект верхней стенки в полость орбиты пролабирует измененное мозговое вещество. Отмечается увеличение размеров интраорбитального псевдоменингоцеле до 11×20×8 мм (г—е).

Рис. 5. 3D-модель правой орбиты, полученная при сегментировании проектов изображений из формата Dicom в STL в программе Mimics Materialize по данным компьютерной томограммы, выполненной через 6 мес после травмы (шкала в мм).

Смещение поверхности верхней стенки правой орбиты в области растущего перелома относительно зеркальной копии интактной левой орбиты максимально до 4,5 мм.

Ход операции. Краниотомия в лобной области справа, экстрадуральный подход к передней черепной ямке (ПЧЯ). Выявлен дефект ТМО в области краев РП, через который отмечалось истечение ликвора. Арахноидальная оболочка и измененное мозговое вещество, пролабирующие в просвет дефекта крыши орбиты, иссечены, при этом вскрыта периорбита на протяжении до 1 см. Деформированные края перелома, опущенные в полость орбиты, резецированы, сформирован дефект верхней стенки 2,2×1 см, который закрыт расщепленным аутотрансплантатом внутренней кортикальной пластинки костного лоскута с фиксацией резорбируемыми швами (рис. 6). Пластика дефекта ТМО размерами 2,5×2 см выполнена свободным лоскутом надкостницы, дополнительно для герметизации использованы васкуляризированный надкостничный лоскут и фибрин-тромбиновый клей. Костный лоскут установлен на место и фиксирован резорбируемыми пластинами. Послеоперационный период протекал без особенностей. КТ после операции показала восстановление нормальной конфигурации крыши правой орбиты (рис. 7а). Офтальмологическая симптоматика регрессировала постепенно и полностью нивелировалась через 6 мес. Через 3,5 года КТ выявила ремоделирование костного аутотрансплантата, признаков рецидива перелома нет (рис. 7б). Достигнут хороший функциональный и косметический результат (рис. 8). Катамнез составил 6 лет.

Рис. 6. Этапы операции.

а — экстрадуральный доступ к передней черепной ямке справа, выделены края растущего перелома, визуализируется дефект твердой мозговой оболочки; б — дефект крыши орбиты после резекции деформированных краев перелома, вскрыта периорбита; в — пластика дефекта расщепленным костным аутотрансплантатом.

Рис. 7. Послеоперационные компьютерные томограммы (коронарные реформаты).

а — первые сутки после операции. Визуализируется костный аутотрансплантат, установленный в области дефекта крыши правой орбиты; б — через 3,5 года после операции. Интеграция костного аутотрансплантата с восстановлением конфигурации крыши правой орбиты.

Рис. 8. Внешний вид пациента через 3,5 года после операции.

Обсуждение

Начало формирования современного представления об РП относится к 1816 г., когда британский хирург Jonh Howship впервые описал «частичную абсорбцию» теменной кости у 9-месячной девочки после падения с лестницы. Термин «растущий перелом черепа» был введен W. Pia и W. Tonnis, описавшими «травматическое цефалогидроцеле» с увеличением расхождения краев перелома в 1953 г. [9].

Этиопатогенез РП черепа до конца не ясен, но общепринятым является представление, предложенное Taveras и Ranhoff. Разрыв ТМО в области линейного перелома приводит к тому, что арахноидальная оболочка выступает кнаружи. Вследствие постоянной пульсации мозга и ликвора развивается ее прогрессирующее грыжевое выпячивание (лептоменингеальная киста). Это приводит к эрозии краев перелома, их деформации и увеличению диастаза, а также компрессии подлежащей коры головного мозга. Сращения арахноидальной оболочки с мозговым веществом и затруднение оттока ликвора по типу клапанного механизма также играют роль в формировании лептоменингеальной кисты. Пролабирование мозгового вещества между краями перелома препятствует самопроизвольному заживлению дефекта ТМО и костей черепа. Дополнительным патогенетическим фактором является быстрый рост головного мозга и черепа в раннем детском возрасте [6].

При переломах ПЧЯ, сопровождающихся разрывом ТМО, арахноидальная оболочка и мозговое вещество могут пролабировать в полость орбиты. Поскольку интраорбитальные ткани не обладают значительной резистентностью, пульсация мозга и ликвора может способствовать достаточно быстрому увеличению диастаза краев перелома. При этой локализации важным патогенетическим фактором является также воздействие сил гравитации [2]. Как осложнение перелома крыши орбиты у детей в остром периоде травмы также описаны единичные случаи интраорбитального псевдоменингоцеле [12, 13]. Этим термином авторы обозначают скопление ликвора, который проникает через разрыв ТМО и линию перелома в верхние отделы орбиты и удерживается там псевдомембраной, образованной спайками арахноидальной оболочки, по типу клапанного механизма. В работе M. Sarfraz и соавт. отмечают, что травматическое псевдоменингоцеле и растущие переломы черепа вызываются сходными механизмами и могут рассматриваться в континууме. Интраорбитальное псевдоменингоцеле развивается остро в ранние сроки после травмы, клинически сопровождается офтальмологической симптоматикой, при этом лизис костной ткани с увеличением диастаза краев перелома, характерный для растущих переломов черепа, отсутствует. РП черепа формируется постепенно, и его следует подозревать, если офтальмологические симптомы возникают у ребенка, получившего травму головы несколько месяцев или лет назад [13].

В представленном наблюдении острое интраорбитальное псевдоменингоцеле, выявленное на 7-е сутки, привело к быстрому формированию РП крыши орбиты (через 5 нед с момента травмы) с дальнейшей прогредиентностью процесса, что было подтверждено данными МРТ и КТ. Имевшийся эпизод нарастания отечности верхнего века на фоне ОРВИ с кашлем свидетельствовал о наличии сообщения полости орбиты с субарахноидальным пространством.

РП крыши орбиты встречаются редко [1—3, 10, 11, 14, 15]. В изученных источниках (таблица) имеется 2 серии наблюдений с описанием РП черепа различной локализации, включая РП крыши орбиты, которые при этом составили 3,3% и 9,3% соответственно [1, 16]. Наиболее частыми механизмами травмы являются падение (70%) и дорожно-транспортное происшествие [4, 10, 17]. Тяжесть ЧМТ оценивалась как легкая или средняя. Поскольку на ранних стадиях развития патологического процесса клинические проявления РП немногочисленны и симптоматика чаще развивается постепенно, в большинстве случаев диагноз верифицируется через какой-то промежуток времени. С учетом редкости патологии и низкой диагностической настороженности это может приводить к отсрочке лечения, иногда длительной [10, 15, 17, 18].

Список публикаций, включающий клинические случаи растущих переломов в области крыши орбиты

Примечание. N — количество наблюдений; ВПШ — вентрикуло-перитонеальное шунтирование; ГБ — головная боль; ГФ — гипофтальм; ГЯ — глазное яблоко; ДП — дурапластика; ДКП — дуракраниопластика; ИНЛ — интермиттирующая назальная ликворея; НД — нет данных; ОВВ — отек верхнего века; ОДГЯ — ограничение движения глазных яблок; ТТГ — тупая травма головы; ЭФ — экзофтальм; ДТП — дорожно-транспортное происшествие; М — мужчины; Ж — женщины.

Основными клиническими проявлениями РП крыши орбиты являются офтальмологические симптомы: отечность век, экзофтальм, иногда пульсирующий, гипофтальм, асимметрия орбит, ограничение подвижности глазных яблок, косоглазие, диплопия, нарушение зрения. Они описываются в различном сочетании практически всеми авторами. Чаще всего встречались отечность верхнего века (45,6%) и экзофтальм (49,1%), что являлось причиной обращения родителей ребенка на консультацию. Офтальмологические симптомы отсутствовали только в одном наблюдении [17]. Неврологические проявления в виде головной боли и структурной фокальной эпилепсии встречались реже, они были зафиксированы у 11 пациентов, представленных разными авторами [10, 17, 19].

В 12 работах имеются указания на динамику клинических проявлений РП. В остром периоде ЧМТ у всех пострадавших имелись гематомы и отек в периорбитальной и лобной области. В большинстве наблюдений в первые недели после травмы офтальмологические симптомы отсутствовали и появлялись в дальнейшем [2, 3, 10, 14, 15, 18, 20, 21]. Значительно реже офтальмологические нарушения имелись уже в остром периоде травмы и в дальнейшем либо нарастали [11, 22], либо, как это было в представленном наблюдении, полностью не регрессировали и стойко удерживались [8, 11].

Для диагностики РП верхней стенки орбиты КТ высокого разрешения и МРТ являются методами выбора. КТ позволяет выявить расхождение краев перелома, оценить его размеры и распространенность, смещение фрагментов, а также визуализировать возможные сопутствующие повреждения черепа, изменения подлежащего мозгового вещества и диагностировать лептоменингеальную кисту и энцефалоцеле. В литературе описаны различные по своей выраженности изменения краев РП и прилежащих отделов крыши орбиты — от склерозирования и утолщения до деформации их формы и контура, смещения («вывернутость») в полость орбиты и развития выраженного гиперостоза [11, 15, 17, 18].

МРТ дает возможность выявить и оценить дефект ТМО, интракраниальную патологию и дифференцировать интраорбитальное скопление ликвора от гематомы, пролабирующей мозговой ткани и мягких тканей орбиты [4, 11, 14, 25, 26]. По мнению S.R. Cayli и соавт., наличие контузионных очагов в лобной доле и перелома крыши орбиты с диастазом краев в 2 мм и более является показанием для выполнения МРТ с целью исключения формирования интраорбитального энцефалоцеле, поскольку КТ может быть недостаточно чувствительным методом для этого [25]. Необходимо отметить, что в проанализированных нами источниках не было указаний на проведение МРТ в ранние сроки после травмы.

Лечение РП черепа только хирургическое. Пациентов следует оперировать по возможности на ранних стадиях развития РП, когда выполнить вмешательство технически легче и проще достичь хороших косметических и функциональных результатов с полным регрессом клинических симптомов [7, 8, 10, 19]. Большинство авторов указывали на использование стандартной краниотомии в лобной области из лобно-височного или гемикоронарного разреза. Существует консенсус в отношении необходимости пластики дефекта ТМО (дурапластики) в области РП с использованием свободного лоскута надкостницы или искусственной ТМО [3, 6, 10, 11, 14, 23]. Мнения авторов относительно необходимости одномоментного закрытия дефекта крыши орбиты (дуракраниопластики) расходятся. A. Amirjamshidi и соавт. выполняли закрытие дефекта при его размере более 7—8 мм [2], R.K. Koç и соавт. — 15×5 мм [20], A. Menkü и соавт. — 15×5 мм и 20×5 мм [8], Z.A.B. Jamjoom — 20×10 мм [14], I.M. Zeitoun и соавт. — при площади дефекта более 25 мм² [10].

Всего в проанализированной группе пациентов хирургическое лечение было описано у 57, из них у 32 (56,1%) проведена дурапластика, у 25 (43,9%) — дуракраниопластика. Дефект крыши орбиты в 16 (64%) наблюдениях устранен расщепленными костными аутотрансплантатами со свода черепа, реже использовали реберные аутотрансплантаты, титановую сетку, полиметилметакрилат, аллокость [10, 14]. Осложнений и рецидивов РП крыши орбиты по данным катамнестического наблюдения не отмечалось.

Заключение

Особенностью представленного наблюдения является наличие редкого осложнения перелома верхней стенки орбиты — острого интраорбитального псевдоменингоцеле, выявленного при МРТ-исследовании через неделю после ЧМТ. Имевшаяся офтальмологическая симптоматика в дальнейшем регрессировала частично. МРТ через 5 нед после ЧМТ зафиксировала уменьшение размеров псевдоменингоцеле и появление признаков РП крыши орбиты. Через 6 мес по данным КТ и МРТ имелось дальнейшее нарастание их выраженности. Таким образом, данные нейровизуализации показали, что острое травматическое интраорбитальное псевдоменингоцеле при отсутствии хирургического лечения может привести к быстрому формированию РП крыши орбиты.

Неполный регресс офтальмологической симптоматики, ее нарастание или отсроченное появление у детей с переломом верхней стенки орбиты требуют тщательного обследования, включая КТ высокого разрешения и МРТ, для уточнения диагноза и исключения РП.

В ходе дооперационного планирования необходимо тщательно оценить по данным КТ размеры РП, включающего наряду с дефектом и деформацию прилегающих краев перелома, смещенных интраорбитально и подлежащих резекции. Это позволит определить предполагаемую площадь хирургического дефекта и решить вопрос о целесообразности проведения реконструкции крыши орбиты.

Участие авторов:

Концепция и дизайн исследования — Еолчиян С.А.

Сбор и обработка материала — Еолчиян С.А., Челушкин Д.М., Сергеева Л.А., Баталов А.И., Черебыло С.А.

Написание текста — Еолчиян С.А., Челушкин Д.М.

Редактирование — Еолчиян С.А., Серова Н.К., Баталов А.И.

Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.

Комментарий

Научная статья посвящена крайне редкому случаю черепно-мозговой травмы у ребенка — с переломом чешуи лобной кости, стенки орбиты с формированием лептоменингеальной кисты и растущим переломом верхней стенки орбиты. Растущие переломы черепа являются редким осложнением черепно-мозговой травмы — с частотой 0,05—1% всех переломов костей черепа и наблюдаются только у детей в раннем возрасте. В мировой литературе описаны единичные случаи формирования растущего перелома стенок орбиты. Данный случай интересен еще и сложностью диагностики, отсутствием настороженности к данному осложнению травмы. Лептоменингеальное поражение описывается редко, соответственно, высока вероятность пропустить в практической работе нейрохирурга и рентгенолога подобный случай на ранней стадии, тем самым получить уже большой дефект стенки орбиты, оболочек мозга и в запущенном случае — смещение глазного яблока. Практическая значимость работы несомненна. Она заставляет быть более внимательным в изучении и интерпретации нейровизуализационных исследований, не ограничиваться «короткими» стандартными программами мультиспиральной компьютерной томографии. В статье обсуждается рациональный объем хирургии с максимальным эффектом в таком непростом клиническом случае. Использованная литература актуальна, отражает всю многогранность и сложность патологии.

Данная статья рекомендуется для публикации, она, несомненно, соответствует профилю журнала и выполнена на профессиональном уровне. Клинический случай описывает необходимый алгоритм для установки диагноза, что будет полезно для неврологов, нейрохирургов, рентгенологов, педиатров. Опыт авторов статьи будет интересен читателям и содержит ценные знания для их практической работы.

Г.В. Летягин (Новосибирск)