Введение

Лимфангиома — доброкачественная опухоль лимфатической системы, характеризующаяся наличием расширенных лимфатических сосудов. Возникает в результате изоляции лимфатической ткани в эмбриональный период и не связана с лимфатической системой. Лимфангиома у взрослых встречается довольно редко — всего 1 случай на 200—250 тыс. населения [1]. Приобретенные факторы (травма живота, воспаление, хирургическое вмешательство, лучевая терапия) могут также способствовать развитию заболевания [2].

Различают три гистопалогических типа лимфангиом: простая, кавернозная и кистозная. Кистозный тип лимфангиом является наиболее распространенным [3, 4]. В большинстве случаев кистозную лимфангиому толстой кишки выявляют в поперечной ободочной кишке [2].

Основные методы диагностики лимфангиомы толстой кишки: колоноскопия, компьютерная томография (КТ), магнитно-резонансная томография (МРТ). Внедрение эндоскопической ультрасонографии (ЭУС) с использованием ультразвуковых мини-датчиков с частотой 12—20 МГц в диагностику неэпителиальных образований значительно повысило частоту выявления лимфангиомы толстой кишки [3, 5].

Лечение пациентов с лимфангиомой напрямую зависит от ее размера: эндоскопическую резекцию применяют при размерах образования 2 см и менее, хирургическое лечение — при размерах образования более 2 см [2, 6]. Лимфангиома в 95% случаев поражает голову, шею, подмышечные впадины и грудную клетку, а в 5% случаев — брюшную полость и забрюшинное пространство. Примечательно, что среди всех локализаций лимфангиомы поражение толстой кишки встречается лишь в 1% случаев. Размер лимфангиом может варьировать от 0,1 до 15 см в диаметре, в 80% случаев они являются многокамерными [6, 7]. Лимфангиома толстой кишки в большинстве случаев протекает бессимптомно, но при больших размерах образования могут возникать заворот кишки, инвагинация, кишечная непроходимость и кровотечение [2, 4].

После проведенного лечения необходимо наблюдение пациентов, поскольку частота рецидивов при полном удалении составляет от 10 до 27% и при частичном удалении — от 50 до 100% [4].

Далее представлен клинический случай комплексной диагностики и эндоскопического лечения при гигантской лимфангиоме восходящего отдела ободочной кишки.

Клинический случай. Пациентка А., 67 лет, обратилась в институт скорой помощи им. Н.В. Склифосовского с жалобами на периодическую ноющую боль в правой подвздошной области, вздутие живота, которые беспокоили на протяжении 8 мес. Причиной обращения послужило ухудшение общего состояния, в частности, появление запоров, а также неэффективности терапии (самостоятельно принимала спазмолитики с положительным эффектом, за медицинской помощью ранее не обращалась). При первичном осмотре объективно: живот вздут, при пальпации безболезненный. Пациентка была госпитализирована в диагностическое отделение с предварительным диагнозом «кишечная непроходимость» для дообследования. При экстренном лабораторном исследовании показатели клинического и биохимического анализов крови были в пределах нормы.

Через час от момента госпитализации пациентке были выполнены ультразвуковое исследование и обзорная рентгенография органов брюшной полости. Эхографическая картина соответствовала умеренной пневматизации петель тонкой и толстой кишки, перистальтика прослеживалась, свободная жидкость в брюшной полости и малом тазу не выявлена. По результатам рентгенографии брюшной полости: на L_I—L_V справа и слева от позвоночника отмечалось несколько небольших петель тонкой кишки, раздутых газом без уровней жидкости, а также небольшое количество газа по ходу толстой кишки.

Через 2 ч от момента госпитализации была выполнена КТ с внутривенным контрастированием. В начальных отделах восходящей ободочной кишки, непосредственно выше баугиниевой заслонки выявлено кистозно-солидное образование шаровидной формы, размерами 45×40×35 мм, исходящее из латеральной стенки кишки. Просвет кишки на указанном уровне заметно сужен. Структура описанного образования неоднородная за счет наличия множества внутренних перегородок, накапливающих контрастное вещество. Параколическая клетчатка на уровне образования обычной плотности. Данных в пользу региональной лимфоаденопатии не получено (рис. 1). По остальным органам брюшной полости и забрюшинного пространства — без видимой патологии.

Рис. 1. Компьютерные томограммы живота с внутривенным контрастированием.

а — аксиальный срез: кистозно-солидное образование восходящей ободочной кишки (стрелки); б — фронтальный срез: 1 — кистозно-солидное образование восходящей ободочной кишки, 2 — баугиниевая заслонка, 3 — терминальные отделы подвздошной кишки.

По результатам обследования и динамического наблюдения данных, подтверждающих кишечную непроходимость, нет, показаний к экстренной операции нет, установлен диагноз «объемное образование восходящей ободочной кишки». Пациентка переведена в хирургическое отделение для дообследования и лечения. Пациентке проведена инфузионная и спазмолитическая терапия, а также двухэтапная подготовка препаратом «Фортранс» в объеме 4 л для проведения диагностической колоноскопии.

На 2-е сутки от момента госпитализации проведена диагностическая колоноскопия. На первой складке восходящей ободочной кишки на противоположной стенке от баугиниевой заслонки выявлено неэпителиальное образование, занимающее 1/2 окружности кишки. Слизистая оболочка над образованием не изменена, поверхность ее гладкая. При инструментальной пальпации образование мягкое, симптом «шатра» положительный (рис. 2).

Рис. 2. Эндоскопическая картина неэпителиального образования восходящей ободочной кишки.

1 — неэпителиальное образование восходящей ободочной кишки; 2 — баугиниева заслонка.

Одномоментно выполнена эндоскопическая ультрасонография мини-датчиком с частотой 20 МГц. В подслизистом слое стенки восходящей ободочной кишки лоцировали многокамерное кистозное образование с тонкими ровными перемычками. Каждая камера была заполнена анэхогенными жидкостным содержимым. Слизистая оболочка не изменена (рис. 3).

Рис. 3. Эндоскопическая ультрасонография неэпителиального образования восходящей ободочной кишки.

1 — ультразвуковой мини-датчик; 2 — трабекулы (стрелка); 3 — анэхогенное жидкостное содержимое (двойная стрелка); 4 — слизистая оболочка толстой кишки; 5 — просвет толстой кишки, заполненный водой.

Пациентке установлен диагноз «кистозное неэпителиальное образование восходящей ободочной кишки неясной этиологии». Для определения дальнейшей тактики лечения принято решение о проведении резекционной биопсии.

Для предупреждения кровотечения первым этапом выполнили лигирование основания неэпителиального образования нейлоновой петлей EndoLoop (рис. 4).

Рис. 4. Лигирование основания неэпителиального образования петлей EndoLoop.

1 — неэпителиальное образование; 2 — EndoLoop.

Эндоскопической петлей в режиме EndoCut эффект 2 выполнили резекционную биопсию: из образования выделился прозрачный слизистый секрет. При контрольном осмотре в зоне резекции стенка образования была представлена перепончатыми трабекулами белесоватого цвета, в центре образования визуализировали крупный сосуд (рис. 5). С учетом, что лимфангиома кровоснабжалась крупным артериальным сосудом, было принято решение не проводить полную эндоскопическую резекцию и оставить часть образования с накинутой петлей EndoLoop. Таким образом была использована методика «захвати и отпусти» («loop-and-let-go»), что дало возможность медленного механического иссечения неэпителиального образования восходящей ободочной кишки.

Рис. 5. Резекция (а) и вид после резекции (б).

а: 1 — неэпителиальное образование, 2 — эндоскопическая петля, 3 — EndoLoop; б: 1 — крупный сосуд, 2 — перепончатые трабекулы.

Результат срочного морфологического исследования. Полиповидное образование слизистой оболочки толстой кишки с распространенной гиперплазией эпителия крипт. В подслизистом слое ободочной кишки определялось новообразование, построенное из расширенных пространств различной формы и размеров, преимущественно без содержимого, с уплощенной однослойной эндотелиальной выстилкой, в окружающей соединительной ткани отмечены многочисленные полнокровные кровеносные сосуды. В собственной пластинке слизистой оболочки определялась умеренно выраженная инфильтрация лимфоцитами, плазматическими клетками с примесью многочисленных эозинофилов, с расширенными капиллярами под покровным эпителием (рис. 6). Диагноз: лимфангиома толстой кишки.

Рис. 6. Восходящий отдел ободочной кишки. Окраска гематоксилином и эозином. Масштабный отрезок 1000 мкм.

1 — собственная пластинка слизистой оболочки; 2 — мышечная пластинка слизистой оболочки; 3 — подслизистый слой; 4 — кистозно-расширенные лимфатические сосуды; 5 — уплощенная однослойная эндотелиальная выстилка; 6 — сосуды.

Послеоперационный период протекал гладко, без осложнений. Пациентка была выписана в удовлетворительном состоянии через 3 сут после операции с рекомендацией проведения контрольной диагностической колоноскопии через 2 мес.

При контрольном осмотре через 2 мес в зоне проведенного эндоскопического лечения визуализировали конвергенцию складок слизистой оболочки округлой формы диаметром 1,0—1,3 см. Просвет толстой кишки был равномерным (рис. 7).

Рис. 7. Эндоскопическая картина при контрольной колоноскопии.

а — просвет восходящей ободочной кишки, баугиниевая заслонка (стрелка); б — конвергенция складок слизистой оболочки восходящей ободочной кишки (стрелка).

После контрольного осмотра пациентке также были даны рекомендации по проведению диагностической колоноскопии раз в 2—3 года для контроля рецидива лимфангиомы.

Обсуждение

Тактика лечения при лимфангиоме толстой кишки напрямую зависит от ее размера: эндоскопическую резекцию применяют при размерах образования 2 см и менее; хирургическое лечение — при размерах образования более 2 см [2, 6].

В представленном клиническом случае морфологическая картина неэпителиального образования была неясна. В связи с невозможностью проведения допплерографии мини-датчиком с частотой 20 МГц для предупреждения кровотечения выполнили лигирование основания неэпителиального образования нейлоновой петлей EndoLoop с последующим выполнением резекционной биопсии. Результат срочного морфологического исследования: лимфангиома толстой кишки. Размер лимфангиомы составлял 4,5×4,0×3,5 см, что в 2 раза больше допустимого размера для выполнения эндоскопической резекции, поэтому указанное образование необходимо было удалять хирургически. Поскольку ранее на основание лимфангиомы толстой кишки была накинута петля EndoLoop, мы приняли решение оставить петлю, используя методику «захвати и отпусти».

Метод «захвати и отпусти» заключается в наложении лигатурной петли EndoLoop на основание неэпителиального образования с последующим затягиванием петли, после этого петля остается на основании образования [8]. Срок полного рассасывания петли составляет 56—70 дней. Это дает возможность медленного механического иссечения неэпителиального образования, что исключает риск перфорации или кровотечения.

Основным ограничением использования указанного метода является неэпителиальное образование, занимающее более полуокружности кишки и распространяющееся более чем на две складки кишки.

Частота рецидивов после неполного удаления лимфангиомы выше, что требует длительного наблюдения для окончательной оценки эффективности данного метода.

Заключение

Клиническое наблюдение демонстрирует малоинвазивный метод эндоскопической диагностики и лечения гигантской лимфангиомы толстой кишки размером 4,5×4,0×3,5 см. Профилактическое лигирование основания неэпителиального образования нейлоновой петлей стало окончательным этапом эндоскопического лечения с применением методики «захвати и отпусти» за счет ишемии и некроза неэпителиального образования, что позволило избежать секторальной резекции толстой кишки.

Участие авторов:

Концепция и дизайн исследования — Макаров А.В., Каниболоцкий А.А., Муслимов Р.Ш.

Сбор и обработка материала — Еремина К.Д.

Статистическая обработка — Еремина К.Д.

Написание текста — Еремина К.Д., Макаров А.В.

Редактирование — Ярцев П.А., Тетерин Ю.С., Гасанов А.М.

Participation of authors:

Concept and design of the study — Makarov A.V., Kanibolotskiy A.A., Muslimov R.Sh.

Data collection and processing — Eremina K.D.,

Text writing — Eremina K.D., Makarov A.V.

Editing — Teterin Yu.S., Yartsev P.A., Gasanov A.M.

Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.