Аортопищеводные и аортобронхиальные свищи — редкие и при отсутствии экстренного лечения смертельно опасные заболевания [1]. В 1818 г. O. Dubrueil [2] впервые описал случай возникновения свища между аортой и пищеводом, закончившийся летальным исходом. В литературе [1, 3—8] описаны некоторые состояния, приводящие к развитию этого осложнения, в частности аневризмы грудного отдела аорты (в половине случаев), опухоли органов средостения, неблагоприятные последствия ранее выполненных операций на аорте.

Большинство публикаций по данной тематике представляют отдельные клинические наблюдения успешного лечения больных аортопищеводными и аортобронхиальными свищами с использованием эндоваскулярных или открытых трансторакальных методов [1, 9—12]. Однако нам не встретилось описания формирования у больного нескольких аортальных свищей после ранее перенесенного стентирования аорты. В качестве иллюстрации приводим клиническое наблюдение с описанием истории болезни пациента, перенесшего эндоваскулярное лечение аневризмы грудного отдела аорты (TEVAR) с развитием в послеоперационном периоде аортопищеводно-бронхиального и аортолегочного свищей.

Больной Г., 71 года, поступил в отделение торакальной хирургии РНЦХ им. акад. Б.В. Петровского в экстренном порядке с жалобами на кашель с одномоментным выделением большого количества алой крови, резкую слабость, головокружение, периодические поперхивания при приеме воды и жидкой пищи, повышение температуры тела до субфебрильных значений. Заболевание манифестировало в 2015 г. в виде массивного легочного кровотечения, потребовавшего экстренной госпитализации в отделение интенсивной терапии. При обследовании выявлена аневризма грудного отдела аорты, заподозрен аортореспираторный свищ, однако его локализация не была уточнена. По жизненным показаниям выполнено стентирование грудного отдела аорты, что привело к остановке легочного кровотечения и улучшению состояния пациента.

В декабре 2017 г. появились кровохарканье, поперхивание и кашель при приеме воды и жидкой пищи, субфебрильная лихорадка в вечернее время. Следует отметить, что больной также страдал субкомпенсированным сахарным диабетом 2-го типа, ожирением II степени, ишемической болезнью сердца.

При КТ органов грудной клетки в S_VI левого легкого выявлена неоднородная инфильтрация, прилежащая к междолевой, медиастинальной и костальной плевре, в структуре инфильтрации определялось узловое образование неправильной формы, поперечным размером около 2,5 см, с полостью распада. Кроме того, отмечены инфильтрация тканей средостения и утолщение стенок грудного отдела аорты в области легочных изменений (рис. 1).

В ходе бронхоскопического исследования у пациента развилось массивное легочное кровотечение с одномоментным выделением 1700 мл алой крови.

На экстренном консилиуме с участием торакальных, кардио-, эндоваскулярных хирургов, анестезиологов и перфузиологов решено произвести комбинированное хирургическое вмешательство по жизненным показаниям. План операции подразумевал выполнение левосторонней торакотомии, нижней лобэктомии слева, ликвидацию аортолегочного свища, устранение дефекта аорты с подключением аппарата искусственного кровообращения на этапе ее резекции и протезирования.

В день госпитализации пациент экстренно оперирован. Интраоперационно выявлены фиброателектаз, картина хронического воспаления нижней доли, а также выраженный спаечный процесс и вероятное сообщение с расширенным до 7 см грудным отделом аорты в проекции VI сегмента. Острым и тупым путем нижняя доля отделена от аорты, при этом выявлены полость со скудным фибринозным содержимым и дефект стенки грудной аорты размером 2,5×3 см, через который визуализируется стент-графт. Нижняя доля легкого удалена (рис. 2).

Интраоперационно выполнена гастроскопия, убедительных данных за поражение пищевода не обнаружено. Санационно-диагностическая бронхоскопия не выявила признаков продолжающегося кровотечения и наличия дефектов в трахеобронхиальном дереве. Из-за отсутствия четких данных о наличии других патологических изменений аорты, пищевода и трахеобронхиального дерева решено воздержаться от резекции и протезирования аорты. Лоскутом из зубчатой мышцы на питающей ножке выполнена пластика дефекта стенки аорты.

Ранний послеоперационный период сопровождался ежедневной лихорадкой до 37,8 °С, поперхиваниями, декомпенсацией углеводного обмена с уровнем гликемии 10—13 ммоль/л. На 3-и сутки после вмешательства пациент переведен из отделения интенсивной терапии в отделение хирургии легких и средостения, начата постепенная активизация больного на фоне постепенного улучшения состояния. Однако на 7-е послеоперационные сутки внезапно развился кашель, сопровождавшийся массивным кровотечением в объеме до 1500 мл и выраженной загрудинной болью. При срочной бронхоскопии и гастроскопии источники кровотечения не обнаружены. Состояние пациента оставалось стабильным, что позволило выполнить мультиспиральную компьютерную томографию органов грудной клетки с пероральным введением контрастного вещества. Выявлен бронхопищеводно-аортальный свищ (рис. 3 и 4).

Состояние больного обсудили на мультидисциплинарном консилиуме. Констатировано наличие второго аортального свища, который не был диагностирован на догоспитальном этапе вследствие внезапно развившегося кровотечения (рис. 5).

Через 7 сут после первой операции больному выполнена реторакотомия, удален стент-графт нисходящей грудной аорты, произведены протезирование нисходящего отдела грудной аорты от перешейка аорты до уровня Th_VIII синтетическим протезом Vascutek Gelsoft 28 мм в условиях искусственного кровообращения, разобщение аортопищеводно-бронхиального свища с перемещением большого сальника в средостение, субтотальная резекция пищевода, устранение дефекта левого главного бронха, перевязка грудного лимфатического протока, гастростомия, эзофагостомия.

Считаем необходимым остановиться подробно на анестезиологических и хирургических аспектах вмешательства. Из-за дефекта мембранозной части левого главного бронха в непосредственной близости от бифуркации решено воздержаться от раздельной интубации главных бронхов и признать единственно возможным способом обеспечения адекватной вентиляции и поддержания эффективного газообмена интубацию правого главного бронха под контролем бронхоскопии. При этом был запланирован переход на двулегочную вентиляцию сразу после завершения реконструкции левого главного бронха. Правое легкое у пациента не было скомпрометировано, и, несмотря на двукратные эпизоды массивного кровотечения с аспирацией крови в дыхательные пути, однолегочная вентиляция не сопровождалась нарушениями газообмена, что позволило выполнить большую часть операции на одном легком.

После реторакотомии на всем протяжении была рассечена медиастинальная плевра, выявлены воспалительные изменения стенок аорты, клетчатки средостения, особенно в области пищевода и корня левого легкого. Выполнена последовательная мобилизация перешейка аорты, левой общей сонной артерии, левой подключичной артерии, а также аорты в области дистального края стента в проекции Х грудного позвонка. При дальнейшей ревизии по малой кривизне нисходящей грудной аорты выявлен свищевой дефект, сообщающийся с пищеводом и левым главным бронхом (рис. 6).

Мобилизован большой сальник на питающей ножке (левая желудочно-сальниковая артерия) и через пищеводное отверстие диафрагмы перемещен в левую плевральную полость. Сальник фиксирован к левому главному бронху и аортальному протезу и полностью изолирует их от окружающих тканей и структур. Операция завершена наложением гастростомы и эзофагостомы.

Продолжительность операции составила 8 ч 30 мин, искусственного кровообращения — 45 мин, общая кровопотеря — 500 мл. Послеоперационный период протекал без особенностей. На 19-е сутки пациент выписан с клиническим улучшением. Через 2 мес пациент повторно госпитализирован в РНЦХ им. акад. Б.В. Петровского, где на базе отделения хирургии пищевода и желудка выполнены реконструктивная операция — загрудинная пластика пищевода левой половиной толстой кишки в антиперистальтической позиции, холецистэктомия, аппендэктомия, микроеюностомия. Толстокишечный трансплантат сформирован из левой половины поперечноободочной кишки, нисходящей ободочной кишки и участка сигмовидной кишки на питающей средней ободочной артерии с пересечением левой ободочной и первой сигмовидной артерий. В брюшной полости сформированы колоколоанастомоз конец в конец и кологастроанастомоз конец в бок между дистальным концом толстокишечного тансплантата и передней стенкой желудка в области нижней трети его тела. Абдоминальный этап завершен удалением гастростомы, а также выполнением холецистэктомии, аппендэктомии и микроеюностомии. Трансплантат проведен на шею в переднем средостении через сформированный загрудинный тоннель. Цервикотомия по медиальному краю и параллельно левой кивательной мышце. Ликвидирована эзофагостома и наложен эзофагоколоанастомоз конец в конец с культей пищевода (3 см) однорядным узловым швом (викрил 3/0). Технические трудности при наложении эзофагоколоанастомоза были обусловлены резким истончением и атрофией стенки пищевода. Продолжительность операции составила 405 мин, общая кровопотеря — 250 мл.

Послеоперационный период осложнился несостоятельностью эзофагоколоанастомоза с последующим формированием наружного пищеводного свища на шее. Пациент переведен на полное энтеральное питание через микроеюностому в течение всего периода лечения. На фоне проводимой консервативной терапии и ежедневных перевязок свищ ликвидирован, восстановлено полноценное питание per os, больной выписан в удовлетворительном состоянии.

Несмотря на очевидные успехи и достижения кардиохирургии и эндоваскулярной хирургии, лечение пациентов с аневризмой аорты, осложнившейся развитием аортобронхиальных, аортопищеводных или аортолегочных свищей, — трудная и до конца не решенная проблема.

Безопасность, малая травматичность и эффективность рентгенэндоваскулярных операций привели к их массовому внедрению в клиническую практику, особенно в лечении больных с аневризмой аорты и тяжелыми сопутствующими заболеваниями, либо поступивших в стационар в критическом состоянии [13]. Результаты многоцентровых исследований показали, что наряду с несомненными преимуществами стентирование аорты может сопровождаться тяжелыми осложнениями, включая развитие пролежней аортальной стенки, хронической парааортальной инфекции и аортопищеводных и аортореспираторных свищей [14, 15].

Возможной причиной возникновения аортопищеводных и аортобронхиальных свищей является формирование пролежня, вследствие давления аневризмы или элементов стент-графта на корень левого легкого, его паренхиму или стенку пищевода. Основными клиническими проявлениями подобных свищей являются кровохарканье и легочное кровотечение. Описана триада Киари: загрудинная боль, «сторожевое кровотечение» и интенсивная кровопотеря, которой может предшествовать бессимптомный период от нескольких минут до нескольких недель и более [1]. Как следствие, диагностика аортопищеводных и аортореспираторных свищей является трудной задачей и зачастую выполняется на фоне тяжелого общего состояния больного.

F. Jonker и соавт. [16] проанализировали результаты диагностики и лечения 71 больного с аортобронхиальными и 43 больных с аортопищеводными свищами, обследованных с применением компьютерной томографии органов грудной клетки, ангиографии, а также эндоскопического исследования, включая бронхоскопию и эзофагоскопию. По данным авторов, ведущим методом диагностики такого осложнения является компьютерная томография, однако при этом диагноз не смогли установить в 17 и 11% случаев. По мнению E. Keles и соавт. [5], у стабильных пациентов с аортобронхиальными свищами высокую диагностическую ценность имеет магнитно-резонансная томография.

Сложность этой и подобных ситуаций заключается еще и в том, что у больных с аортобронхиальными и аортопищеводными свищами, находящихся в критическом состоянии, диагностический протокол выполнить не удается даже при наличии современной диагностической базы в связи с необходимостью произвести экстренную операцию [5]. Пример такой ситуации у больного с аортопищеводным свищом, осложненным массивным кровотечением, приводят S. Amin и соавт. [12], когда максимально возможное предоперационное обследование не выявило причины кровотечения и диагноз был поставлен лишь во время вмешательства, выполненного по жизненным показаниям.

В нашем случае на 1-м этапе мы также использовали компьютерную томографию. Однако внутривенное введение контрастного вещества не позволило верифицировать диагноз, в то время как пероральный прием контраста дал возможность четко определить топографию аортопищеводно-бронхиального свища и более тщательно спланировать оперативное пособие. Исходя из полученного опыта, считаем наиболее безопасным и эффективным методом исследования у больных аортоорганными свищами компьютерную томографию грудной клетки с пероральным и внутривенным контрастированием. Полагаем, что эндоскопические методы несут угрозу ухудшения состояния больного при невысокой диагностической ценности. Их выполнение считаем оправданным только интраоперационно для уточнения топической локализации свища.

Необходимость хирургического лечения больных с аортопищеводными и аортобронхиальными свищами, как правило, не подвергается сомнению, хотя выбор лечебной тактики, в частности применения эндоваскулярного лечения, остается дискутабельным. Так, F. Jonker и соавт. [16] считают подобный вариант оправданным лишь у пациентов с массивным, впервые возникшим кровотечением как этап перед хирургической операцией. По мнению E. Marone и соавт. [8], возможен также гибридный подход к лечению аортопищеводных свищей, который включает эндоваскулярное стентирование аорты и открытое вмешательство на пищеводе, что однако существенно повышает риск медиастинита и парааортальной инфекции.

Одной из причин осторожного отношения хирургов к использованию активной тактики у больных аортопищеводными и аортобронхиальными свищами является высокий уровень летальности. В частности, в исследовании R. Chiesa и соавт. [14] проанализированы 19 пациентов с таким заболеванием. У 3 больных выполнено рестентирование грудного отдела аорты, у 1 больного — одномоментно эзофагоэктомия, гастростомия с последующей реконструкцией аорты через 14 мес (смертность 30%), у 2 пациентов — реконструкция грудного отдела аорты (смертность 100%) и у 6 — реконструктивные операции на пищеводе, в том числе у 1 больного с одномоментной бронхопластической операцией (смертность 33%). В публикации E. Keles и соавт. [5] послеоперационная летальность у таких больных составила 20%, выживаемость через 2 года — 80%, через 4 года — 60%. В то же время отказ от хирургического лечения приводит к 100% летальному исходу, что показали R. Chiesa и соавт. [14] на примере 8 больных, которым такой помощи не оказали. Итоги исследования, обобщившего результаты эндоваскулярного лечения аневризмы грудного отдела аорты в 14 крупных европейских и американских центрах, установили, что летальность в случае отсутствия или несвоевременного лечения достигает 71%.

Эндоваскулярные методы лечения, бесспорно, играют решающую роль у пациентов в критическом состоянии, когда открытая операция невозможна. Однако даже имплантация аортального стента не обеспечивает полную безопасность больного и безрецидивную выживаемость. Цель настоящей публикации — демонстрация редкой клинической ситуации формирования одновременно аортолегочного и аортопищеводно-бронхиального свищей после имплантации стент-графта в нисходящую грудную аорту по поводу аневризмы с развитием в дальнейшем рецидивирующего массивного легочного кровотечения, которое, как правило, бывает фатальным. В тех случаях, когда возникает описанный рецидив аортального свища на фоне ранее установленного стент-графта, единственной возможной лечебной процедурой, по нашему мнению, является комбинированная операция с заменой пораженного сегмента аорты, резекцией и последующей пластикой пораженного сегмента пищевода, устранением дефекта трахеобронхиального дерева и резекцией необратимо измененных отделов легкого. В нашем случае своевременное успешное одномоментное протезирование нисходящей аорты, субтотальная резекция пищевода, устранение дефекта левого главного бронха позволили ликвидировать очаг хронической инфекции в средостении, надежно изолировать аортальный протез, что обеспечило гладкий послеоперационный период и безрецидивную выживаемость. Последующая этапная эзофагопластика приводит к излечению и полноценной социальной реабилитации пациента.

Эффективное лечение больных аортоорганными свищами должно осуществляться в условиях многопрофильных и специализированных стационаров, имеющих в составе специалистов, обладающих опытом резекционных и реконструктивно-пластических вмешательств на органах грудной клетки, и кардиохирургическую службу с опытом экстренных операций на аорте. Решающее значение играют экспертные анестезиологическая и реанимационная службы.

Таким образом, данные литературы и собственный клинический опыт свидетельствуют, что неотложное хирургическое вмешательство является процедурой выбора у больных аортоорганными свищами, несмотря на исходную тяжесть их состояния и наличие тяжелых сопутствующих заболеваний и осложнений. Причинами успеха в лечении подобных больных считаем реализацию мультидисциплинарного подхода, широкое внедрение в практику и накопление опыта расширенных комбинированных реконструктивно-пластических одномоментных и этапных операций.

Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.

The authors declare no conflicts of interest.

Сведения об авторах

Базаров Д.В. — https://orcid.org/0000-0002-2888-419X; e-mail: dbazarov@rambler.ru

Шестаков А.Л. — https://orcid.org/0000-0001-7061-6298

Чарчян Э.Р. — https://orcid.org/0000-0003-3164-2877

Выжигина М.А. — https://orcid.org/0000-0002-6024-0191

Локшин Л.С. — https://orcid.org/0000-0001-8421-1267

Боранов Э.В. — https://orcid.org/0000-0001-5250-1147

Казарян Г.А. — https://orcid.org/0000-0002-0545-9078

Цховребов А.Т. — https://orcid.org/0000-0002-4445-2530

Автор, ответственный за переписку: Базаров Д.В. — https://orcid.org/0000-0002-2888-419X; e-mail: dbazarov@rambler.ru