Введение

Рубцовый стеноз трахеи (РСТ) — патологический процесс, связанный с замещением нормальных структур стенки трахеи грубой рубцовой тканью, приводящий к сужению ее просвета, разрушению хрящевых полуколец, нарушению их каркасной функции и в ряде случаев появлению участков трахеомаляции. Повреждение трахеи при искусственной вентиляции легких или при трахеостомии служит пусковым фактором дальнейшего формирования РСТ [1—3]. Возможно вовлечение и главных бронхов, что усугубляет ситуацию и существенно затрудняет лечение. При постреанимационном РСТ это бывает редко. Основными причинами развития изолированного рубцового стеноза бронха являются туберкулез, разрыв бронха при травме груди, ожог дыхательных путей, гранулематоз с полиангиитом, рецивирующий полихондрит, саркоидоз, медицинская травма (например, после фотодинамической или лучевой терапии, осложнения после бронхоблокации, осложнения после бронхопластических операций), а также осложнения после трансплантации легких [4—8].

В настоящее время хорошо разработан алгоритм диагностики и лечения РСТ, а результаты оперативных вмешательств являются удовлетворительными [9]. Основным методом лечения рубцового стеноза трахеи остается хирургический. Эндопротезирование можно рассматривать как «мост» к открытому хирургическому вмешательству или как метод паллиативного лечения [10, 11].

При этом накоплен большой опыт установки стентов в линейной части трахеи и главных бронхов. Однако сохраняются трудности в лечении больных с протяженным и мультифокальным процессом. Особенно сложной в лечении остается группа пациентов, у которых кроме трахеи поражены главные бронхи. Анатомическая вариабельность строения бифуркации трахеи и главных бронхов (диаметр, угол отхождения бронхов, внутрипросветная деформация и т. д.) не позволяет создать и использовать универсальный стент. Возможно использование двух линейных силиконовых эндопротезов при мультифокальном или протяженном стенозе. Осуществляются попытки применения J-образного стента, изгиб которого формируется вручную по данным мультиспиральной компьютерной томографии (МСКТ) [12]. Однако такой вариант эндопротезирования не всегда является успешным в связи со сложностями с подбором оптимальных параметров силиконового эндопротеза. Поэтому крайне актуальным представляется создание персонифицированного стента для конкретного пациента.

В настоящее время появилась возможность применения для этого трехмерной (3D) печати, так как технология 3D-печати стала применяться для предоперационного планирования при стенозах дыхательных путей и в изготовлении индивидуальных силиконовых эндопротезов [13—15]. В нашей стране не опубликовано ни одного сообщения об использования технологии 3D-печати в лечении пациентов с заболеваниями трахеи и бронхов, в том числе рубцового стеноза. В настоящей статье представлен первый опыт применения 3D-печати при эндопротезировании трахеи и главных бронхов при РСТ. Статья будет полезной торакальным хирургам, эндоскопистам, онкологам.

Клинический случай

Пациентка, 36 лет, считала себя больной с начала 2021 г., когда впервые отметила появление затрудненного дыхания, одышки при физической нагрузке. Обратилась к врачу, по поводу предполагаемого бронхообструктивного синдрома назначили бронходилатирующую терапию, которая изначально давала хороший клинический эффект, продолжающийся несколько месяцев. После рецидива ухудшения дыхания провели детальное обследование: в августе 2021 г. при трахеоскопии выявили опухоль надбифуркационного отдела трахеи (рис. 1). При морфологическом исследовании биоптата диагностировали типичный карциноид. Несмотря на пандемию COVID-19-ассоциированной пневмонии, пациентке выполнили частичную стернотомию, циркулярную резекцию надбифуркационного отдела трахеи, частично бифуркации с удалением трахеобронхиальных углов. Из структур бифуркации трахеи был сохранен лишь ее киль. Ранний послеоперационный период протекал гладко. Однако через 3 нед у пациентки диагностировали COVID-19-ассоциированную двустороннюю пневмонию. Пациентку перевели в инфекционный госпиталь, где ее состояние ухудшалось, одышка нарастала, что потребовало проведения неинвазивной вентиляции легких. Данная методика поддержания газообмена осуществлялась в нестандартных условиях и была затруднена в связи с вынужденным положением головы пациентки после резекции трахеи. Голова находилась в согнутом положении с приведением подбородка к передней поверхности грудной клетки. В результате многокомпонентной интенсивной терапии состояние пациентки улучшилось. Самостоятельное дыхание стало эффективным, и ее выписали для амбулаторного лечения. Трахеоскопию не выполняли. В дальнейшем она отмечала лишь периодическое повышение температуры тела до 37,4—37,6°C, что расценивали как остаточные явления перенесенной вирусной пневмонии. Через 1,5 мес на фоне относительно удовлетворительного состояния пациентке провели контрольную трахеоскопию, при которой выявили несостоятельность трахеального анастомоза с диастазом его краев (рис. 2). Кроме того, определялась паратрахеальная полость в средостении. Провели консервативную антибактериальную и противовоспалительную терапию. Через 3 нед при контрольной фибротрахеоскопии выявлена тенденция к очищению зоны анастомоза и к закрытию паратрахеальной полости. Последняя определялась лишь непосредственно у края дефекта трахеи. Пациентку выписали для динамического наблюдения. Через 2 мес она отметила ухудшение дыхания и отхождения мокроты, и при очередной фибротрахеобронхоскопии (ФТБС) выявили рубцовый стеноз надбифуркационного отдела трахеи 3-й степени, устья левого главного бронха 3-й степени, правого главного бронха 1-й степени. Данная ситуация требовала сложного стентирования трахеи и левого главного бронха. Однако после операции и развития несостоятельности анатомия трахеобронхиального сегмента изменилась. В связи с этим решили первым этапом стентировать надбифуркационный отдел трахеи, что и выполнили при помощи стандартного силиконового линейного самофиксирующегося силиконового стента. Однако из-за эксцентричного расположения сохраненного просвета трахеи стент сместился и излишне травмировал боковую стенку, выдавливаясь в нее. В связи с этим решили отказаться от эндопротезирования левого главного бронха и предпринять попытку стентирования индивидуальным J-образным эндопротезом с боковым отверстием в проекции правого главного бронха (рис. 3). Однако добиться удовлетворительного положения этого стента не удалось. В результате было принято решение об изготовлении индивидуального эндопротеза с использованием 3D-печати. Была построена 3D-модель трахеобронхиального дерева (ТБД). На ее основе изготовили силиконовый стент (рис. 4). В феврале 2022 г. пациентке провели бужирование с одномоментным эндопротезированием области бифуркации трахеи и левого главного бронха данной конструкцией. Бужирование левого главного бронха осуществляли по струне (рис. 5). Стент провели через тубус ригидного бронхоскопа №12 с использованием ригидных щипцов типа «крокодил». Итоговое положение эндопротеза в просвете трахеи и главных бронхов оказалось удовлетворительным (рис. 6). Послеоперационное ведение пациентки было стандартным для стентирования трахеи. Пациентке осуществляли ингаляции с изотоническим раствором хлорида натрия, периодические ингаляции с муколитиками для облегчения эвакуации мокроты через просвет стента. При контрольной ФТБС положение эндопротеза в просвете трахеи и главных бронхов признано удовлетворительным. Пациентку выписали с полностью восстановленным дыханием. Дальнейшее динамическое наблюдение имело две задачи: контроль за состоянием эндопротеза и исключение рецидива и прогрессирования опухолевого процесса. Через 2,5 года состояние пациентки удовлетворительное. Ограничений физической активности из-за дыхательных нарушений нет. Периодически обследуется по онкологическому протоколу. Данных, подтверждающих рецидив или прогрессирование опухоли, нет.

Рис. 1. Опухоль надбифуркационного отдела трахеи (гистологически — типичный карциноид). Эндофото.

Рис. 2. Диастаз краев анастомоза. Эндофото.

Рис. 3. Попытка стентирования индивидуальным J-образным эндопротезом с боковым отверстием в проекции правого главного бронха. Эндофото.

а — травма слизистой оболочки трахеи проксимальным краем эндопротеза; б — дистальный край эндопротеза в левом главном бронхе; в эндопротезе, в проекции правого главного бронха, выполнено отверстие для вентиляции правого легкого.

Рис. 4. 3D-модель эндопротеза (а), силиконовый бифуркационный эндопротез (б).

Рис. 5. Струна в левом главном бронхе. Эндофото.

Рис. 6. Бифуркационный эндопротез. Эндофото.

а — трахеальная бранша; б — бифуркация эндопротеза; в — левая бранша эндопротеза в левом главном бронхе.

Обсуждение

Адаптация методов эндоскопического внутрипросветного лечения рубцового стеноза дыхательных путей к анатомическим особенностям пациента составляют серьезную проблему, которую не всегда удается решить стандартными способами. Основная функция эндопротеза в лечении как опухолевого, так и неопухолевого (рубцового) стеноза трахеи и бронхов — восстановление проходимости и поддержание просвета ТБД. Существует три основных типа трахеобронхиальных стентов, доступных в настоящее время на рынке: силиконовые, металлические и гибридные. Они могут быть различных форм (прямые, Y-образные, J-образные или T-образные), диаметров и протяженности [16]. Однако, несмотря на это, сохраняется риск развития осложнений. Это обусловлено как анатомической вариабельностью, так и особенностями опухолевого или рубцового процесса в стенке трахеи. Различная длина поражения, эксцентричное расположение оставшегося просвета дыхательного пути, а также длительность стентирования оказывают существенное влияние на выбор стента и возможность его использования. Актуальной является способность осуществлять эвакуацию мокроты по стенкам эндопротеза, которые должны иметь минимальные адгезивные свойства и быть максимально гладкими.

Эндопротезирование дыхательных путей при опухолевом стенозе в большинстве случаев является паллиативным вмешательством, и установка эндопротеза не предполагает, что он будет извлечен, так как ожидаемая продолжительность жизни пациента в большинстве случаев меньше, чем срок разрушения эндопротеза. В отличие от опухолевого стеноза рубцовый стеноз дыхательных путей не является заболеванием, ограничивающим срок жизни пациента. При этом следует учитывать срок «жизни» различных эндопротезов до их разрушения. Использование металлических эндопротезов в лечении неопухолевого стеноза противопоказано или должно осуществляться по самым строгим показаниям, когда все другие методы лечения исчерпаны. Среди осложнений применения металлических эндопротезов при РСТ к основным относятся разрастание грануляционной ткани у краев стента, перекрывающей просвет дыхательных путей, а также разрушение эндопротеза с пролабированием металлической проволоки в просвет трахеи или бронха. Возможны миграция эндопротеза и развитие местного гнойного воспаления трахеи. Кроме того, металлические фрагменты стента могут мигрировать в стенку, что приводит к трансмуральному повреждению, вплоть до вовлечения в процесс соседних органов и сосудов с развитием фатального кровотечения [6, 17].

Описанию различных осложнений трахеального стентирования посвящено много публикаций. В связи с этим в 2005 г. FDA (Американское управление по санитарному надзору за качеством пищевых продуктов и лекарственных препаратов) объявило black box warning (предупреждение) об опасности использования металлических эндопротезов, как покрытых, так и непокрытых, при неопухолевых поражениях дыхательных путей, так как данный метод сопряжен с высокой частотой развития осложнений. В предупреждении сказано о недопустимости использования металлических эндопротезов, даже в качестве «моста» к другим методам лечения [17].

Силиконовые эндопротезы изготавливают из синтетического материала, который вызывает минимальную реактивность тканей, и поэтому может быть легко извлечен [18]. Соответствие размера и формы эндопротеза и дыхательного пути — один из ключевых моментов в профилактике осложнений, связанных с эндопротезированием. Основным недостатком стандартного линейного силиконового эндопротеза является возможность выбора размера только в двух измерениях. Существуют стенты фиксированных размеров по длине и диаметру. В некоторых случаях возможно использование индивидуальных эндопротезов, изготовленных на основе МСКТ-модели, а также их модификаций, например изогнутого эндопротеза для трахеи и главного бронха с вырезанным отверстием для вентиляции контралатерального главного бронха [12]. Однако установка подобных эндопротезов сложна и требует опыта оперирующей бригады. При этом часто требуются многократные извлечения и повторные имплантации эндопротезов, что увеличивает продолжительность операции, вызывает повышенную травматичность [19]. В подобных ситуациях возрастает значение анестезиологического обеспечения операции. Применение технологии 3D-печати может сыграть важную роль в интервенционной бронхологии. Одной из первых публикаций об этой методике является сообщение G. Cheng и соавт. (2015) [15], посвященное 3D-моделированию Т-образной трубки.

B. Young и соавт. [20] в 2016 г. с помощью МСКТ и технологии 3D-печати изготовили и установили первый силиконовый бронхиальный стент для лечения пациента с рубцовым стенозом в исходе гранулематоза с полиангиитом. При этом ранее у пациента было несколько неудачных попыток использования заводских и изготовленных вручную эндопротезов. Через год T. Gildea и соавт. [21] сообщили об удовлетворительном отдаленном результате этого стентирования, а также об использовании данной методики еще у одного пациента с мультифокальным рубцовым стенозом дыхательных путей на фоне гранулематоза с полиангиитом. Это позволило авторам предположить, что использование таких эндопротезов привело к выраженному снижению необходимости в замене и модификации эндопротеза. N. Guibert и соавт. [22] использовали силиконовые эндопротезы, изготовленные с использованием 3D-печати, у 10 пациентов (в основном с бронхиальными осложнениями после трансплантации легких) и описали высокую степень конгруэнтности между эндопротезом и дыхательными путями. Было отмечено клиническое улучшение — уменьшение одышки, улучшение показателей функции внешнего дыхания, а также улучшение качества жизни пациентов [22]. L. Aravena и соавт. [23] в 2020 г. продемонстрировали, что силиконовые эндопротезы, изготовленные с использованием 3D-печати, мигрировали реже, чем стандартные заводские эндопротезы. Применение любого эндопротеза при опухолевом или рубцовом стенозе дыхательного пути всегда является крайней мерой. Стент-ассоциированные осложнения широко распространены и могут иметь фатальные последствия. К наиболее распространенным осложнениям, связанным с эндопротезированием силиконовыми стентами, относятся миграция, окклюзия стента (либо грануляционной тканью, либо секретом) и инфекция. Все три осложнения могут быть взаимосвязаны [24]. Частота развития осложнений, описанная в литературе, варьирует от 21,5% до 65% [18, 24—26]. Доступные заводские эндопротезы часто не конгруэнтны просвету дыхательный путей, и это может приводить к развитию указанных осложнений. Например, несоответствие диаметра стента приводит к более высокой вероятности миграции. Слишком большое давление большим эндопротезом на стенку трахеи или бронха может привести к формированию грануляций, язв, некрозу тканей, перфорации, возникновению патологических свищей [27]. Слишком длинный эндопротез обусловливает излишнее сопротивление и барьер для эвакуации секрета. Технологии 3D-печати обеспечивают конгруэнтность, точное соответствие размеров эндопротеза и дыхательного пути. Это позволяет свести к минимуму возможное чрезмерное локальное давление на стенки ТБД при их искаженной анатомии. Свойства материала имеют клиническое значение. Силикон относится к биологически инертным материалам. Он может иметь различные заданные характеристики, например жесткость. Этот параметр важен для определения степени воздействия на трахеальные ткани. Несмотря на небольшой клинический опыт, первоначальный результат свидетельствует о том, что индивидуальный 3D-эндопротез эффективен и безопасен в лечении больных с таким чрезвычайно сложным заболеванием дыхательных путей, как стеноз трахеи и бронхов. Попытки усовершенствования трахеальных стентов продолжаются. Они осуществляются в разных направлениях. Новые биоразлагаемые материалы могут использоваться для индивидуальных биодеградируемых эндопротезов [28]. 3D-печать стентов с лекарственным покрытием также может стать потенциальным методом в лечении как опухолевого, так и рубцового стеноза [29]. Технология 3D-печати продвинулась вперед в последние десятилетия.

Заключение

Таким образом, изготовление индивидуальных эндопротезов дыхательных путей, соответствующих конкретным потребностям пациента со сложным опухолевым или рубцовым стенозом, является перспективным направлением развития методов эндоскопических лечения этих заболеваний. Эндопротезы, созданные с использованием технологии 3D-печати, продемонстрировали потенциал для их применения, а также для облегчения их безопасной имплантации, улучшение качества жизни и дыхания пациента и срока службы подобных конструкций. Отдаленные результаты также доказали их эффективность и безопасность.

Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.