Введение

Лейомиома — наиболее распространенная неэпителиальная опухоль (НО) пищевода, составляющая 60—70% всех доброкачественных заболеваний пищевода [1]. Лейомиома пищевода (ЛП) представляет собой подслизистую опухоль из гладкой мышечной ткани, которая в большинстве случаев возникает из мышечного слоя пищевода, реже из мышечной пластинки слизистой оболочки, при этом 80% лейомиом являются интрамуральными, располагаясь в собственной мышечной оболочке. По своей локализации около 10% лейомиом возникает в верхней трети пищевода, 30% — в его средней трети и 60% — в его нижнем отделе [2]. Это объясняется тем, что мускулатура верхней трети имеет преимущественно поперечнополосатое, а в средней и нижней — гладкомышечное строение.

Различают по форме солитарные, многоузловые опухоли и распространенный лейомиоматоз пищевода. Чаще лейомиома имеет вид солитарного новообразования, реже она представлена в виде многоузловой опухоли и в редких (3—10%) случаях лейомиоматозом. ЛП чаще обнаруживают у мужчин среднего возраста (30—40 лет), при этом соотношение мужчин и женщин составляет 2:1. Размер лейомиом варьирует от нескольких миллиметров до более 5 см (последнее встречается довольно редко) [3]. В литературе представлены единичные клинические случаи лечения пациентов с крупными лейомиомами [4, 5].

С учетом медленного роста и небольших размеров лейомиом у большинства пациентов симптомы отсутствуют. В связи с этим опухоль поздно диагностируется и чаще является случайной диагностической находкой. У небольшой части пациентов могут развиться дисфагия и дискомфорт за грудиной, что зависит от размера новообразования и степени его распространения в просвет пищевода [6].

Традиционными показаниями к удалению доброкачественных опухолей пищевода являются новообразования, вызывающие выраженную клиническую симптоматику, нарушение функции пищевода и быстро растущие [6—8].

Ключевым моментом в выборе метода хирургического лечения пациентов с ЛП является комплексное обследование с применением всех современных методов диагностики, среди которых все большее значение отводится эндосонографии (ЭС). На основании определенных оценочных критериев ЭС позволяет выбрать оптимальный вариант хирургического доступа в каждом конкретном клиническом случае [9].

С развитием современных технологий стало возможным хирургическое лечение пациентов эндоскопическим доступом — методикой тоннелирования подслизистого слоя. Данная методика, впервые описанная в 2011 г. Mei-Dong Xu, Ping-Hong Zhou и соавт., которые опубликовали опыт лечения пациентов с подслизистыми опухолями в шанхайской больнице Чжуньшань, сегодня показала свою безопасность и эффективность в лечении гладкомышечных опухолей верхних отделов желудочно-кишечного тракта, происходящих из мышечного слоя [10, 11]. Позже в том же году в Японии H. Inoue и соавт. опубликовали опыт лечения 7 пациентов с НО пищевода, которым выполнили тоннельные вмешательства [12].

Суть методики тоннельной диссекции заключается в удалении НО путем создания продольного по отношению к оси органа — тоннеля в подслизистом слое стенки пищевода. Для этого создается доступ в подслизистый слой, расположенный выше проксимальной границы опухоли. При этом слизистая оболочка над опухолью остается сохраненной, что обеспечивает герметизацию доступа и значительно снижает риск потенциальных послеоперационных осложнений.

Приводим клиническое наблюдение использования метода тоннельной диссекции в лечении пациента с крупной лейомиомой.

Материал и методы

В июне 2018 г. в хирургическое эндоскопическое отделение НМИЦ хирургии им. А.В. Вишневского поступил мужчина 60 лет. При поступлении пациент предъявлял жалобы на дискомфорт и нарушение прохождения пищи по пищеводу в течение последних 4 мес.

При эзофагогастродуоденоскопии (ЭГДС) в среднегрудном отделе пищевода на расстоянии от 30 до 34 см от резцов выявлено НО неправильной продолговатой формы размером около 4×2 см с неизмененной покрывающей его слизистой оболочкой (рис. 1).

Рис. 1. В пищеводе на расстоянии от 30 до 34 см от резцов визуализируется подслизистое новообразование неправильной формы размером около 4×2×2 см, слизистая оболочка над ним не изменена.

Эндофотография до оперативного лечения.

Для уточнения структуры новообразования, типа роста и локализации опухоли относительно слоев стенки пищевода пациенту выполнена ЭС: в пищеводе визуализируется однородное, гипоэхогенное по структуре образование, размером 38×20 мм, исходящее из мышечного слоя (четвертый эхослой), площадка роста в мышечном слое размером 12×10 мм. В структуре новообразования визуализируется единичный кальцинат (рис. 2, а, б). При осмотре в режиме цветового допплеровского картирования кровоток в структуре новообразования не определяется. Слоистая структура пищевода не нарушена, увеличенные лимфатические узлы не визуализированы. Заключение: НО, структура которого соответствует лейомиоме, тип 3b [9].

Рис. 2. Эндосонограммы пищевода.

Визуализируется однородное, гипоэхогенное новообразование, размером 35×15 мм, которое исходит из мышечного слоя (четвертый эхослой). Слоистый рисунок на осмотренных отделах пищевода не нарушен. Увеличенные лимфатические узлы не визуализированы — (а); в структуре новообразования визуализируется единичный кальцинат (указан стрелкой) — (б).

С целью дообследования пациенту выполнена компьютерная томография (КТ) с внутривенным контрастным усилением, при котором на границе верхней и средней трети пищевода определяется подслизистое образование, однородной мягкотканной плотности, неправильной формы с ровными четкими контурами, размером до 38×20×18 мм, с кальцинатом в центре (рис. 3, а—c). Заключение КТ: подслизистое образование на границе верхней и средней трети пищевода, вероятно, лейомиома.

Рис. 3. Компьютерные томограммы органов грудной клетки.

На границе верхней и средней трети пищевода визуализируется подслизистое образование однородной мягкотканной плотности, неправильной формы с ровными четкими контурами, размером 38×20×18 мм, с точечным кальцинатом в центре. Образование (указано стрелками) вдается в просвет пищевода, слабо накапливает контрастный препарат. По правому контуру прилежит дуга непарной вены. Смежная жировая клетчатка и регионарные лимфатические узлы не изменены.

Сагиттальная — (а), коронарная — (б), аксиальная плоскости — (в).

Таким образом, в результате комплексного обследования (ЭГДС, ЭС пищевода и КТ органов брюшной полости) пациенту установлен диагноз: «НО внутригрудного отдела пищевода (лейомиома), тип 3b по ЭС-типированию». Принимая во внимание данные инструментальных методов исследования, характер новообразования, локализацию и тип роста опухоли, принято решение выполнить эндоскопическое удаление НО пищевода методом тоннельной диссекции в подслизистом слое.

Ход вмешательства

Первым этапом для создания доступа в подслизистый слой на 8 см выше проксимальной границы новообразования при помощи эндоскопического инъектора в подслизистый слой введено до 20 мл раствора Гелофузин с целью создания подслизистого лифтинга. Затем при помощи ножа для подслизистой диссекции Flush Knife 1,5 мм выполнен продольный разрез слизистой оболочки длиной до 2 см (рис. 4, а, б). После чего в подслизистом слое сформирован тоннель протяженностью около 8 см и шириной до 2,5 см до уровня проксимальной границы опухоли. С помощью ножа произведена эндоскопическая диссекция ЛП в подслизистом слое с иссечением новообразования из мышечного слоя вместе с площадкой роста. Зона резекционного дефекта мышечного слоя размером 15×10 мм (см. рис. 4, c, в). Новообразование извлечено из тоннеля единым блоком после расширения доступа в подслизистый слой соответственно размеру опухоли. Препарат направлен на плановое морфологическое исследование. Неинтенсивное кровотечение из мелких сосудов подслизистого слоя, развившееся во время диссекции, остановлено электрохирургическими гемостатическими щипцами Coagrasper в режиме монополярной коагуляции. Доступ в тоннель закрыт путем последовательного клипирования слизистой оболочки пищевода эндоскопическими клипсами (см. рис. 4, д, е).

Рис. 4. Этапы оперативного вмешательства (эндофотографии).

Создание подслизистого лифтинга — при помощи эндоскопического инъектора в подслизистый слой введено 20 мл раствора Гелофузин — (а); формирование доступа в «тоннель» — при помощи ножа для подслизистой диссекции Flush Knife 1,5 мм выполнен продольный разрез слизистой оболочки длиной до 2 см — (б); формирование «тоннеля» протяженностью около 8 см и шириной до 2,5 см до уровня проксимальной границы опухоли — (в); эндоскопическая диссекция в подслизистом слое с иссечением новообразования из мышечного слоя в зоне роста — (г); вид дефекта в мышечном слое после извлечения опухоли размером 15×10 мм — (д); закрытие входа в «тоннель» путем ушивания слизистой оболочки пищевода эндоскопическими клипсами — (е).

Результаты

Продолжительность операции составила 130 мин. Интраоперационных осложнений не было. В послеоперационном периоде у пациента развился послеоперационный медиастинит с реактивной плевропневмонией, наблюдали эпизоды гипертермии до 38 °C на протяжении 5 дней. При рентгенологическом исследовании грудной клетки выявлены гиповентиляционные изменения в базальных отделах правого легкого, жидкость по ходу горизонтальной междолевой щели справа с признаками осумкования. На фоне проводимой инфузионной, антибактериальной и противовоспалительной терапии отмечено разрешение пневмонии и медиастинита, подтвержденное данными контрольной рентгенографии органов грудной клетки.

При контрольном рентгенологическом исследовании пищевода с водорастворимым контрастным препаратом, выполненном на 3-и сутки после операции, контраст свободно проходит по пищеводу, отмечается небольшая деформация в зоне операции, где визуализируются ранее наложенные клипсы, распространения контрастного препарата за пределы стенки пищевода не выявлено (рис. 5, а, б). Пациент выписан на 12-е сутки после операции после восстановления перорального питания и полного купирования воспалительного процесса в грудной полости. При контрольном эндоскопическом исследовании через 3 мес после операции в области ранее выполненного вмешательства определяется послеоперационный рубец без признаков воспаления. Время наблюдения после операции составляет 3,5 года. На данный момент пациент никаких жалоб не предъявляет.

Рис. 5. Рентгеноконтрастное исследование пищевода на 3-и сутки после оперативного вмешательства.

Рентгенограммы грудной клетки (фронтальная проекция — (а), боковая проекция — (б)): контраст свободно проходит по пищеводу, отмечается небольшая деформация в зоне операции, в которой визуализируются ранее наложенные клипсы. Выхода контраста за пределы пищевода не выявлено.

Удаленный макропрепарат опухоли представляет собой узел неправильной формы размером 3,8×2,5×1,7 см. На разрезе белесоватого цвета, тяжистого строения (рис. 6, а, б). Гистологическое исследование: опухоль построена из циркулярных и разнонаправленных пучков веретеновидных клеток с овальными ядрами, обильной эозинофильной, местами гранулярной цитоплазмой. При дополнительной гистохимической окраске по Ван Гизону выявляется умеренная фуксинофилия соединительнотканных волокон стромы. При иммуногистохимическом исследовании клетки опухоли обнаружены следующие реакции: Desmin (клон D33, Cell Marque) — выраженная цитоплазматическая экспрессия (+++); (клон 1А4, Cell Marque) — выраженная цитоплазматическая экспрессия (+++). Клетки опухоли негативны к CD34 (клон QBEnd/10, Cell Marque), CD117 (клон YR145, Cell Marque), S100(polyclonal, DAKO), DOG1(клон SP31, Cell Marque). Описанный клеточный иммунофенотип соответствует лейомиоме (рис. 7, а, б).

Рис. 6. Послеоперационный макропрепарат.

Опухоль с гладкой поверхностью размером 3,8×2,5×1,7 см — (а); вид опухоли на разрезе (опухоль белесоватого цвета, тяжистого строения, плотноэластической консистенции) — (б).

Рис. 7. Микрофотографии препаратов для гистологического исследования.

Опухоль построена из циркулярных и разнонаправленных пучков веретеновидных клеток с овальными ядрами, обильной эозинофильной, местами гранулярной цитоплазмой. При дополнительной гистохимической окраской по Ван Гизону выявляется умеренная фуксинофилия соединительнотканных волокон стромы. ×200 — (а); при иммуногистохимическом исследовании клетки опухоли дают положительную реакцию с антителом aSMA (гладкомышечный актин). Описанный клеточный иммунофенотип соответствует лейомиоме. ×200 — (б).

Обсуждение

Развитие эндоскопических технологий, в том числе и более широкое внедрение ЭС, значительно улучшило качество диагностики НО, включая ЛП. В большинстве случаев ЛП не требуют удаления в связи с малым размером и отсутствием симптоматики у пациентов. Однако по мере своего роста опухоли могут сдавливать окружающие ткани или просвет пищевода, вызывая клиническую симптоматику и диктуя необходимость оперативного лечения.

Характер оперативного вмешательства при лейомиоме в значительной степени определяется размером и локализацией опухоли. Открытая и торакоскопическая хирургия долгое время считались стандартным методом лечения НО пищевода. Резекция пищевода с использованием открытого (торакотомия, трансхиатальный доступ) или торакоскопического доступа в настоящее время показана только при крупных новообразованиях, опухолях с выраженным экстраорганным типом роста, распространенном лейомиоматозе [2, 3]. Объем оперативного вмешательства также зачастую зависит от размеров опухоли — при гигантской ЛП и лейомиоматозе предпочтительнее резекция и реконструкцией пищевода, чем энуклеация опухоли по следующим причинам: техническая сложность операции, плохое заживление дефекта в мышечном слое при больших размерах и высокий риск несостоятельности швов [4].

Эндоскопические внутрипросветные вмешательства в лечении пациентов с ЛП успешно применяются в НМИЦ хирургии им. А.В. Вишневского с 2011 г. Благодаря таким преимуществам, как органосберегающий характер вмешательств, малотравматичность, меньшее время операции, более быстрая послеоперационная реабилитация и меньший срок пребывания в стационаре, эти вмешательства приобретают все большее распространение.

Эндоскопические технологии включают в себя различные методики, выбор которых зависит от размера опухоли, типа, роста и слоя, из которого исходит опухоль. При этом выбор методики эндоскопического удаления определяется совокупностью данных, полученных в результате предоперационного обследования (эзофагоскопия, ЭС, КТ грудной клетки). Эндоскопическое удаление ЛП вместе с покрывающей ее слизистой оболочкой методом петлевой резекции или эндоскопической диссекции в подслизистом слое (ESD) предпочтительнее при опухолях небольшого размера (1—1,5 см) с внутриорганным типом роста, исходящими из мышечной пластинки слизистой (тип 1 по ЭС-типированию) [9].

Эндоскопическая диссекция в подслизистом слое (ESD) применяется при удалении лейомиом, происходящих из мышечной пластинки слизистой оболочки, поскольку при этом типе вмешательства сохраняется целостность собственного мышечного слоя, что обеспечивает относительную безопасность операции [13]. Напротив, эндоскопическое удаление лейомиом, происходящих из собственного мышечного слоя, требует полнослойной резекции на всю толщину стенки. В результате возникает значимый дефект в мышечном слое, что при отсутствии сохраненной слизистой оболочки приводит к разрушению целостности стенки пищевода. Поскольку пока нет убедительных способов полнослойного закрытия дефекта стенки пищевода более 1 см, это опасно развитием осложнений, связанных с полнослойным иссечением стенки пищевода.

Методика тоннельной подслизистой диссекции (STER) позволяет не только полностью удалить опухоли, исходящие из мышечного слоя под визуальным контролем сосудов подслизистого и мышечного слоев, но и сохранить целостность стенки пищевода, что значительно снижает риск послеоперационных осложнений. По сравнению с другими вмешательствами методика STER имеет очевидное преимущество. Для закрытия входа в тоннель требуется всего несколько небольших металлических клипс [14, 15].

Однако, несмотря на все более широкое внедрение технологии тоннельных вмешательств в последние годы, методика STER имеет свои ограничения и технические сложности. Так, при расположении новообразований в верхней трети пищевода (наиболее сложная ситуация для выполнения STER), повышается сложность оперативного вмешательства, удлиняется время операции, а также возрастает риск развития осложнений. Причиной является недостаточная длина пищевода проксимальнее опухоли для создания тоннеля адекватной протяженности. Кроме того, из-за близости к верхнему пищеводному сфинктеру, который обусловливает узость верхней трети пищевода, маневрирование эндоскопом при создании тоннеля и энуклеации опухоли затруднены. По данным литературы, создание тоннеля наиболее удобно в средней, нижней трети пищевода и кардии, что соответствует наиболее частой локализации лейомиом — 43% в средней и 53% в нижней трети пищевода [7].

Другим ограничивающим фактором применения тоннельных вмешательств являются размер и форма опухоли. В литературе есть указания на наличие технических сложностей STER при опухолях больших размеров. Liu и соавт. не рекомендуют использовать методику STER в удалении подслизистых опухолей пищевода размером более 3 см, объясняя это уменьшением возможностей эндоскопической визуализации и манипуляций в условиях ограниченного пространства подслизистого тоннеля. Более того, из-за недостатка пространства возникают проблемы с извлечением опухоли из самого тоннеля, а также через глоточно-пищеводное устье [16].

Другими исследованиями показано, что наибольшее значение в возникновении технических сложностей и увеличении времени операции играет именно поперечный размер опухолей пищевода. В частности, T. Chen и соавт. продемонстрировали, что для успешного применения STER поперечный размер ЛП не должен превышать 3,5 см [17, 18]. Зависимость технической сложности и частоты осложнений от размера опухоли также продемонстрирована в других исследованиях. Так, Guo-Xiang Wang и соавт. проанализировали результаты тоннельных вмешательств у 24 пациентов с крупными подслизистыми опухолями пищевода с целью оценки технической возможности вмешательств и возможных осложнений. Средний поперечный диаметр новообразований составил 4,7 (3,5—6,5) см, средний продольный диаметр — 2,1 (1,5—3,0) см. Авторы продемонстрировали, что опухоли с большим поперечным диаметром и сложной конфигурацией (гантелевидная, веретиновидная формы), состоящие из нескольких узлов, приводят к более длительному времени операции, увеличивают вероятность повреждения слизистой оболочки тоннеля, а также к значимому пострезекционному дефекту мышечного слоя и более высокой частоте осложнений. Авторы в своем опыте указывают, что, несмотря на успешное завершение иссечения опухоли, во всех случаях сложность тоннельного вмешательства значительно возросла, а время операции длилось дольше у пациентов с большим поперечным диаметром новообразований. У 7 из 24 пациентов во время операции отмечены повреждения слизистой оболочки, которые устранили эндоскопическим клипированием. У 1 пациента развился интраоперационный пневмоперитонеум, купированный пункцией брюшной полости иглой. У 2 пациентов развился послеоперационный пневмоторакс с подкожной эмфиземой, у 1 — пневмоторакс слева, еще у 1 — двусторонний пневмоторакс. При этом у одного из пациентов после операции пневмоторакс разрешился спонтанно, второму пациенту потребовалось дренирование плевральной полости, в результате которого пневмоторакс полностью разрешился через 3 дня. После контрольного рентгенологического исследования органов грудной клетки дренаж удалили. У 3 пациентов отмечен небольшой двусторонний плевральный выпот, по данным контрольной КТ, спонтанно купированный без лечения. Локальных осложнений в зоне операции, таких как кровотечения в области оперативного вмешательства, несостоятельность швов стенки пищевода и вторичные инфекции после операции не было ни в одном случае [19].

Описаны также единичные наблюдения успешного удаления гигантских лейомиом размером 5,2×3,0×2,2 и 6×2,8×2,2 см с использованием методики STER [20, 21]. T. Chen и соавт. удаляли опухоли размером до 5 см [17]. Авторы указывают не только на технические нюансы операции при больших размерах опухоли, но и на сложности, связанные с извлечением резецированной опухоли. При невозможности извлечь новообразование из тоннеля или при несоответствии диаметра просвета глотки с диаметром опухоли прибегают к фрагментации опухоли. Методика фрагментации опухоли подходит только для новообразований, не имеющих признаков злокачественного процесса, таких как лейомиома. Однако следует отметить, что фрагментация эндоскопической петлей в просвете тоннеля возможна только при условии хорошей визуализации и достаточного пространства для безопасного использования электрокоагуляции [22].

Описано также одномоментное удаление нескольких опухолей пищевода при помощи тоннельной методики: случай удаления 2 лейомиом, находящихся на противоположных стенках пищевода, с использованием одного извитого подслизистого тоннеля вместо двух прямых, что позволило уменьшить время операции, риск осложнений и объем подслизистой диссекции [23].

Следовательно, несмотря на минимально инвазивный характер методики тоннельной диссекции, осложнения могут возникнуть как во время, так и после операции. Риск осложнений и сложность вмешательства напрямую зависят от размеров, формы и локализации опухоли. Чем больше поперечный размер опухоли, тем выше сложность операции эндоскопической тоннельной диссекции и риск осложнений.

Заключение

Приведенное клиническое наблюдение демонстрирует успешное применение эндоскопической тоннельной диссекции в лечении пациента с крупной НО пищевода. Данную методику можно рассматривать как метод лечения, демонстрирующий преимущества эндоскопических технологий, главным образом органосберегающий характер вмешательства. Однако использование методики тоннельной диссекции при крупных НО пищевода представляет собой эндоскопический метод, эффективность и безопасность которого тесно связаны с квалификацией и опытом оператора. При этом четкое определение показаний к эндоскопическому удалению лейомиом с использованием методики тоннельной диссекции является ключевым фактором успешного лечения.

Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.