Опсоклонус — это клинической симптом, характеризующийся хаотичными, разноамплитудными движениями глазных яблок в различных плоскостях. Чаще всего данный симптом обусловлен паранеопластическим процессом и сочетается с миоклонусом с развитием опсоклонус-миоклонус синдрома. Вирусная этиология является одной из возможных причин развития данного синдрома, что представлено в этом клиническом наблюдении. Мужчина 26 лет поступил в инфекционную больницу с подозрением на энцефалит. На фоне 2-дневной фебрильной лихорадки у пациента развились нарушение координации, тошнота, рвота, тремор в конечностях и голове и субъективные ощущения подергивания глазных яблок. В неврологическом статусе отмечались опсоклонус, миоклонические подергивания в конечностях, мышцах шеи и туловища, грубая статическая и динамическая атаксия, при этом отсутствовали общемозговой синдром, а также когнитивные или психические нарушения. При исследовании цереброспинальной жидкости (ЦСЖ) выявлены плеоцитоз (24 клетки), повышение уровня белка (1,1 г/л). МРТ головного мозга без патологии. После исключения распространенных нейроинфекций пациенту проведено обследование на лихорадку Западного Нила — выявлены повышенные титры IgG и IgM к вирусу лихорадки Западного Нила, а также положительная ПЦР на РНК вируса из ЦСЖ. На фоне терапии ацикловиром, антибиотиком, дексаметазоном в течение 2 нед сохранялась грубая неврологическая симптоматика с невозможностью самостоятельного передвижения. Далее симптомы постепенно начали улучшаться с их полным регрессом в течение 2 мес на фоне реабилитационных мероприятий. Практические врачи должны знать о возможности развития нейроинвазивной формы лихорадки Западного Нила при развитии опсоклонус-миоклонус синдрома.