Список сокращений
КВО — краниоспинальная область
МРТ — магнитно-резонансная томография
КТ — компьютерная томография
ААС — атлантоаксиальный сустав
АЗС — атлантозатылочный сустав
ААД — атлантоаксиальная дислокация
БИ — базиллярная импрессия
Введение
Неспецифические спондилиты краниовертебральной области (КВО) встречаются крайне редко и составляют всего 0,7% в структуре гнойно-воспалительных заболеваний позвоночника [1]. Впервые 2 случая заболевания описали G. Makins и F. Abbott в 1896 г. по результатам вскрытия [2]. О редкости патологии свидетельствует тот факт, что поиск публикаций на английском языке по базе данных PubMed, проведенный T. Kobayashi и соавт. в 2021 г., выявил всего лишь 41 статью с описанием 53 случаев лечения неспецифических спондилитов КВО [3], из которых первая датирована 1932 г. [4]. В большинстве статей были продемонстрированы единичные случаи заболевания, а максимальное количество наблюдений, описанных в одной работе, составляло 5 [5]. Отечественная литература также не изобилует количеством публикаций по данной теме, однако самая большая в мире серия, включающая 18 наблюдений, была представлена в 2015 г. именно российскими авторами — А.М. Киселевым и В.Н. Лавровым [6].
Возможным механизмом возникновения заболевания ряд авторов считают прямое проникновение инфекции из воспалительных очагов орофациальной локализации через венозные коллекторы, связывающие венозное сплетение глотки с верхними шейными позвонками, другие авторы придерживаются теории гематогенной диссеминации инфекции [6—10].
Неспецифические гнойные процессы КВО диагностируют, как правило, в развернутой стадии заболевания. Быстрое течение наряду с рентгенонегативной стадией острого воспаления считается, как правило, основной причиной запоздалой диагностики у 50% больных [10]. Частота неврологических осложнений при этом заболевании составляет от 34 до 89% случаев [3, 6]. Вплоть до 1990 г. 1/3 пациентов с гнойно-воспалительной патологией КВО погибали [11]. Несмотря на современное состояние медицины, смертность вследствие неспецифических спондилитов КВО остается высокой [6].
Специфику хирургического лечения неспецифических спондилитов КВО определяют особенности патоморфологии данной патологии, оперативная доступность и близость жизненно важных отделов центральной нервной системы.
Цель исследования — определить тактику хирургического лечения неспецифических спондилитов КВО с учетом клиники и особенностей патоморфологии заболевания.
Материал и методы
За период с 2008 по 2020 г. по поводу неспецифической гнойной патологии КВО оперированы 8 пациентов (4 женщины и 4 мужчины) в возрасте от 31 года до 75 лет (в среднем 57,1 года). Длительность заболевания от появления первых симптомов до развернутой клинической картины составила в среднем 9,1 нед (от 5 до 16 нед). У 4 больных имела место острая стадия заболевания, у 4 — подострая.
Диагностика заболевания базировалась на данных клинического, лабораторного и инструментального обследования. Клиническое обследование включало оценку степени неврологических расстройств по шкале Frankel, болевого синдрома — по визуальной аналоговой шкале (ВАШ). Верификация диагноза базировалась на данных спондилографии, магнитно-резонансной (МРТ) и компьютерной (КТ) томографии. В основе лабораторной диагностики и мониторинга активности инфекционного процесса лежало определение количества лейкоцитов, уровня скорости оседания эритроцитов и С-реактивного белка. У пациентов с признаками системной воспалительной реакции проводились прокальцитониновый тест и бактериологическое исследование крови.
Основные сведения о клинической симптоматике, длительности заболевания, факторах риска, источниках инфекции приведены в табл. 1.
Таблица 1. Основные сведения о клинической симптоматике, длительности заболевания, факторах риска, источниках инфекции и возбудителях заболевания
| Характеристика | Показатели |
| Средний возраст, годы, ± стандартное отклонение | 57,1±16,7 |
| Мужчины, n (%) | 4 (50) |
| Женщины, n (%) | 4 (50) |
| Клинические симптомы при поступлении, n (%) | |
| боль и скованность в шее | 8 (100) |
| тортиколис | 3 (37,5) |
| гипертермия | 2 (25) |
| неврологические проводниковые симптомы | 5 (62,5) |
| нейрогенная дисфункция тазовых органов | 5 (62,5) |
| нарушение дыхания | 1 (12,5) |
| дисфагия | 3 (37,5) |
| Средняя длительность заболевания, нед, ± стандартное отклонение | 9,1±3,8 |
| факторы риска, n (%) | |
| сахарный диабет | 3 (37,5) |
| хроническая почечная недостаточность | 1 (12,5) |
| СПИД | 1 (12,5) |
| Источник инфекции, n (%) | |
| анутривенное использование наркотиков | 2 (25) |
| инфекция мягких тканей | 1 (12,5) |
| инфекция мочеполового тракта | 1 (12,5) |
| источник не выявлен | 4 (50) |
| Возбудитель инфекции, n (%) | |
| Staphylococcus aureus | 2 (25) |
| Enterococcus faecium | 1 (12,5) |
| Staphylococcus aureus + Klebsiella pneumoniae | 1 (12,5) |
| Staphylococcus haemolyticus | 1 (12,5) |
| Staphylococcus haemolyticus + Streptococcus группы D | 1 (12,5) |
| возбудитель не идентифицирован | 2 (25) |
Примечание. СПИД — синдром приобретенного иммунодефицита человека.
С момента поступления в стационар всем пациентам назначалась эмпирическая антибиотикотерапия. Попытка предоперационной идентификации возбудителя с помощью трансоральной биопсии предпринята у 2 больных без проводниковой неврологической симптоматики, и в 1 случае она была успешной. Из-за дефицита времени подобная диагностическая манипуляция у пациентов с неврологическим дефицитом была признана нецелесообразной, и инфекционный патоген был верифицирован после хирургической санации гнойного очага.
Результаты лучевых методов диагностики
Анализ предоперационных спондилограмм, компьютерных томограмм и магнитно-резонансных томограмм у 8 пациентов позволил выявить основные особенности патоморфологии неспецифических спондилитов КВО, которые представлены в табл. 2.
Таблица 2. Основные особенности патоморфологии неспецифических спондилитов краниовертебральной области у 8 больных
| № | Гнойный артрит ААС | Гнойный артрит АЗС | Остеомиелит зубовидного отростка | ААД | БИ | Эпидуральный абсцесс | Ретрофарингеальный абсцесс |
| 1 | + | — | + | + | — | — | — |
| 2 | + | + | + | + | + | — | + |
| 3 | + | — | — | + | + | — | — |
| 4 | + | — | + | + | + | — | — |
| 5 | + | — | + | + | + | + | + |
| 6 | + | + | + | + | — | + | — |
| 7 | + | — | — | + | + | + | + |
| 8 | + | + | + | + | + | + | + |
Примечание. ААС — боковой атлантоаксиальный сустав (парный); АЗС — атлантозатылочный сустав; ААД — атлантоаксиальная дислокация; БИ — базиллярная импрессия.
У всех без исключения больных выявлена картина инфекционного поражения одного из парных атлантоаксиальных суставов (ААС), механизм которого аналогичен процессу развития неспецифических спондилодисцитов. Этот факт позволяет предположить, что именно гнойный артрит бокового ААС был источником распространения инфекции на остеолигаментарные структуры КВО, в эпидуральное и заглоточное пространство. Ипсилатеральное поражение атлантозатылочных суставов (АЗС) выявлено в 3 случаях, и, по всей видимости, объясняется контактным механизмом распространения инфекции.
При краниометрии у всех пациентов обнаружены атлантоаксиальная дислокация (ААД) и базиллярная импрессия (БИ), что стало следствием гнойного расплавления капсульно-связочного аппарата КВО. При этом только в 1 случае ААД явилась непосредственной причиной грубого сдавления спинного и продолговатого мозга. Патоморфологическая картина остеомиелита зубовидного отростка, выявленная у 6 больных, была представлена краевой деструкцией и очагами лизиса в губчатой кости. Ретрофарингеальные абсцессы обнаружены в 1/2 случаев. У большинства больных с клиникой компрессии спинного и продолговатого мозга, наряду с атлантоаксиальной нестабильностью, выявлены большие эпидуральные абсцессы.
Хирургические вмешательства
В 3 случаях неспецифических спондилитов КВО, протекающих без неврологической симптоматики, произведена инструментальная коррекция дислокаций и краниоцервикальная фиксация из заднего доступа. Пяти больным с неврологическим дефицитом выполнены комбинированные вмешательства, из них у 3 сначала осуществлена трансоральная декомпрессия, затем — окципитоспондилодез; у 2 больных этапность хирургического лечения имела обратный порядок. У 4 пациентов комбинированные вмешательства проведены одномоментно, у 1 — с интервалом в 7 дней в связи с тяжестью состояния. При трансоральной декомпрессии в обязательном порядке проводилось бактериологическое, микроскопическое и патогистологическое исследование удаленных тканей. Во всех случаях по результатам лабораторной диагностики специфическая природа заболевания исключена. У больных с идентифицированным возбудителем длительность антибиотикотерапии составила 4 нед. В 2 случаях эмпирическая терапия препаратами широкого спектра действия проводилась на протяжении 8 нед. Контроль за эффективностью послеоперационного лечения осуществлялся по динамике клинических симптомов, лабораторных маркеров воспаления и данным инструментальных методов обследования.
Результаты
Сроки послеоперационного наблюдения варьировали от 6 до 36 мес, в среднем — 12,6 мес. Оценка клинических результатов хирургического лечения представлена в табл. 3. За период наблюдения интенсивность боли по ВАШ у всех пациентов снизилась в среднем на 6,1 балла. У всех больных с клиникой компрессии спинного и продолговатого мозга в послеоперационном периоде достигнут регресс проводниковых расстройств, у 3 из них наблюдалось полное восстановление.
Таблица 3. Послеоперационная динамика клинических симптомов
| № | Оценка болевого синдрома по ВАШ | Оценка исхода по шкале Frankel | ||
| до операции | после операции | до операции | после операции | |
| 1 | 7 | 0 | C | E |
| 2 | 8 | 1 | C | D |
| 3 | 8 | 2 | B | C |
| 4 | 6 | 1 | C | D |
| 5 | 7 | 0 | E | E |
| 6 | 6 | 0 | D | E |
| 7 | 6 | 1 | E | E |
| 8 | 7 | 0 | C | E |
Примечание. ВАШ — визуальная аналоговая шкала.
Контрольное обследование у всех больных с проводниковой симптоматикой в раннем послеоперационном периоде подтвердило полноценную декомпрессию спинного мозга. По данным КТ и МРТ, в отдаленном послеоперационном периоде воспалительные изменения были купированы (рис. 1, 2). В 2 случаях через 24 и 36 мес после окципитоспондилодеза отмечено ремоделирование костных структур КВО (рис. 3).
Рис. 1. Результаты хирургического лечения больного с неспецифическим спондилитом краниовертебральной области (пример 1).
а, б — магнитно-резонансные томограммы до операции, сагиттальная (а) и фронтальная (б) проекции: неспецифический спондилит краниовертебральной области с компрессией спинного и продолговатого мозга эпидуральным абсцессом; в—д — компьютерные томограммы до операции, сагиттальная (в), фронтальная (г) и аксиальная (д) проекции: картина остеомиелита зубовидного отростка, гнойного артрита бокового атлантоаксиального сустава и атлантозатылочного сустава с наличием передней атлантоаксиальной дислокации и базиллярной импрессии; е, ж — спондилограммы после трансоральной декомпрессии и окципитоспондилодеза, боковая (е) и прямая (ж) проекции; з—к — контрольные компьютерные томограммы в сагиттальной (з), фронтальной (и) и аксиальной (к) проекциях; контрольные магнитно-резонансные томограммы в сагиттальной (л) и фронтальной (м) проекции.
Рис. 2. Результаты хирургического лечения больного с неспецифическим спондилитом краниовертебральной области (пример 2).
а — спондилограмма до операции, боковая проекция: определяется задняя атлантоаксиальная дислокация; б, в — магнитно-резонансные томограммы до операции, сагиттальная (б) и аксиальная (в) проекции: неспецифический спондилит краниовертебральной области с выраженным сдавлением спинного и продолговатого мозга эпидуральным абсцессом; г—ж — компьютерные томограммы до операции, фронтальная (г), сагиттальная (д, е) и аксиальная (ж) проекции: картина гнойного артрита бокового атлантоаксиального сустава и атлантозатылочного сустава, деструкции зубовидного отростка и передней дуги атланта с наличием задней атлантоаксиальной дислокации и базиллярной импрессии; з, и — контрольные компьютерные томограммы в сагиттальной (з) и аксиальной (и) проекциях.
Рис. 3. Пример ремоделирования костных структур.
а, б — компьютерные томограммы до операции, сагиттальная (а) и аксиальная (б) проекции: определяется деструкция зубовидного отростка с наличием передней атлантоаксиальной дислокации; в, г — контрольные компьютерные томограммы в сагиттальной (в) и аксиальной (г) проекции: ремоделирование костных структур краниовертебральной области.
В раннем послеоперационном периоде в 1 случае имело место расхождение краев раны задней стенки глотки, которая зажила вторичным натяжением. У 1 больного через 36 мес диагностирован перелом стержней имплантированной металлоконструкции, по поводу чего выполнено ее удаление.
Обсуждение
Как отечественный, так и зарубежный опыт лечения неспецифических спондилитов КВО основан на единичных случаях или небольших сериях наблюдений. В связи с этим большой интерес представляют, прежде всего, тактика лечения, оперативные методы, особенности диагностики и антибактериальной терапии.
Вплоть до настоящего времени для описания неспецифической гнойной патологии КВО в литературе применяется различная терминология. В зарубежных источниках наиболее часто встречаются такие определения, как «остеомиелит зубовидного отростка», «эпидуральный абсцесс верхнешейного отдела позвоночника», «остеомиелит зубовидного отростка с эпидуральным абсцессом», «атлантоаксиальная нестабильность на фоне гнойного поражения верхнешейного отдела позвоночника» и т.д. По сути все эти формы являются частными проявлениями гнойно-воспалительного процесса КВО [3, 5, 8—14]. В отечественных источниках в основном используется диагноз «спондилит верхнешейного отдела позвоночника» (или CI—CII позвонков), «субокципитальный спондилит» [15, 16]. Термин «неспецифический спондилит КВО», по нашему мнению, наиболее полно передает суть заболевания, поскольку отображает вовлечение в патологический процесс не только верхнешейного отдела позвоночника, но и структур основания черепа, а также объединяет механизм возникновения и развития заболевания и отдельных его проявлений [6].
Сложная биомеханика КВО обеспечивается АЗС и ААС и их связочным аппаратом. Атлантоаксиальное сочленение, представленное парным латеральным и срединным ААС (сустав Крювелье), наиболее мобильное из них. Мобильность атлантоаксиального сочленения делает его более уязвимым, что обусловливает нестабильность при патологических процессах КВО, в том числе инфекционной природы [17].
Развитие атлантоаксиальной нестабильности вследствие деструкции остеолигаментарных структур — характерное патоморфологическое проявление неспецифической гнойной патологии КВО, о чем свидетельствуют данные литературы и наши наблюдения. В большинстве своем дислокации не достигают больших величин и в редких случаях становятся непосредственной причиной компрессии спинного и продолговатого мозга. Появление проводниковых расстройств связано, как правило, с формированием эпидуральных абсцессов на фоне существующей атлантоаксиальной нестабильности [8, 18, 19].
По данным литературы, консервативное лечение гнойно-воспалительной патологии КВО, включающее внешнюю иммобилизацию шейного отдела позвоночника и антибиотикотерапию, доминировало вплоть до конца 1980-х гг. В последующем благодаря развитию и совершенствованию медицинских технологий наблюдается заметный дрейф в сторону хирургического лечения [3, 8].
В настоящее время консервативная терапия неспецифических спондилитов КВО проводится на начальной стадии заболевания. Эффективность антибиотикотерапии, подбираемой эмпирически или по результатам бактериологического исследования крови или пунктата и проводимой, по данным литературы, от 6 до 12 нед, оценивается по динамике болевого синдрома, лабораторных маркеров воспаления и данным инструментальных методов обследования [3, 20—23].
Внедрение в практику верификации возбудителя и определения его чувствительности к антибиотикам с помощью трансоральной инцизионной или игольчатой биопсии существенно усилило возможности консервативного лечения. Пункционная аспирация гноя с использованием КТ-навигации стала применяться и в качестве лечебной процедуры с целью санации и декомпрессии эпидуральных абсцессов КВО, однако не нашла широкого применения ввиду сомнительной эффективности, наряду с безусловной опасностью манипуляции [6, 8, 13, 21].
В настоящее время не существует единого взгляда на тактику хирургического лечения неспецифических спондилитов КВО. Отчасти это обусловлено редкостью заболевания и малым количеством наблюдений, отчасти — спецификой оперативных вмешательств, требующих специальных хирургических навыков и опыта [3, 6, 8].
Компрессия спинного и продолговатого мозга при неспецифических спондилитах КВО приводит к фатальным осложнениям, в связи с чем появление и прогрессирование проводниковых расстройств расценивается как абсолютное показание к хирургическому лечению, от сроков проведения которого напрямую зависят результаты оперативного вмешательства. Так, из 53 наблюдений неспецифических спондилитов КВО, представленных в обзоре литературы, проведенном T. Kobayashi в 2021 г., только 30 пациентов, начиная с 1987 г., подверглись хирургическому лечению. При этом стойкий неврологический дефицит и смерть в группе больных, оперированных до развития проводниковых расстройств, наблюдались в 3,8% случаев, а у больных, оперированных после, — в 50% наблюдений, что свидетельствует в пользу активной хирургической тактики [3, 8].
Развитие атлантоаксиальной нестабильности вследствие лизиса капсульно-связочного аппарата КВО даже при успешном купировании воспалительного процесса рассматривается как показание к хирургическому лечению. Кроме того, отсутствие эффекта от консервативной терапии по клиническим, лабораторным и инструментальным данным также рассматривается как показание к хирургическому лечению [3, 5, 8, 24, 25].
На сегодняшний день арсенал хирургического лечения составляют в основном декомпрессивные операции, выполняемые из подчелюстного или, чаще всего, трансорального доступа, и задние стабилизирующие вмешательства. Каждое из них используется как по отдельности, так и в комбинации друг с другом, что обусловлено клиникой и патоморфологическими особенностями заболевания. Кроме того, описаны единичные случаи декомпрессии и санации гнойного очага из заднего доступа [26]. Однако возможности заднего доступа заставляют усомниться в полноценности декомпрессии и радикальности санации в данных случаях. Рядом авторов для декомпрессии спинного и продолговатого мозга успешно использован эндоскопический трансназальный доступ [27, 28].
Краниоцервикальную фиксацию как самостоятельный метод хирургического лечения начали применять для предотвращения развития и усугубления компрессионных осложнений. Комбинация окципитоспондилодеза с вентральными декомпрессивными вмешательствами стала практиковаться в случаях грубого сдавления спинного и продолговатого мозга [5, 6, 8, 14, 16, 21, 24, 25].
Анализ литературы выявил различную этапность и очередность применения комбинированного хирургического лечения. В настоящее время существуют две тактики комбинированного хирургического лечения неспецифических спондилитов КВО — одномоментная и двухэтапная. Выполнение в одну хирургическую сессию передней декомпрессии с последующей краниоцервикальной фиксацией характеризуется большими длительностью и травматичностью, в то время как двухэтапное комбинированное хирургическое лечение с аналогичной очередностью этапов, интервал между которыми, по данным литературы, варьирует от 10 дней до 6 мес, сопряжен с высоким риском неврологических осложнений вследствие атлантоаксиальной нестабильности. Не определена и очередность выполнения вмешательств. Ряд авторов рекомендуют выполнять в первую очередь вентральную декомпрессию, а затем окципитоспондилодез, другие — придерживаются обратной последовательности [5, 6, 14, 24, 25, 27].
Представленные нами наблюдения позволили досконально исследовать патогенез заболевания и выявить причинно-следственную связь патоморфологических изменений и их особенности при неспецифических спондилитах КВО.
Быстрое прогрессирование заболевания, наряду с высоким риском развития тяжелых неврологических осложнений, стало веским аргументом в пользу выбора нами активной хирургической тактики лечения. Предотвратить негативный сценарий развития гнойной патологии КВО, связанный с атлантоаксиальной нестабильностью, устранить болевой синдром и провести эмпирическую или целенаправленную антибиотикотерапию по результатам бактериологического исследования крови или пунктата нам позволило выполнение окципитоспондилодеза.
Сочетание атлантоаксиальной нестабильности и эпидуральных абсцессов является основной причиной проводниковых расстройств у пациентов с неспецифической гнойной патологией КВО. Реже компрессия спинного и продолговатого мозга обусловлена только дислоцированным зубовидным отростком. И в том и в другом случае вентральная декомпрессия и санация гнойного очага представляют ключевой этап хирургического лечения. Из всего арсенала оперативных доступов к верхнешейному отделу позвоночника очевидными преимуществами, по нашему мнению, обладает трансоральный доступ, поскольку обеспечивает прямой угол атаки, широкий обзор операционного поля и свободу манипуляций. Усугубление атлантоаксиальной нестабильности вследствие резекции остеолигаментарных структур определяет необходимость краниоцервикальной фиксации. В случае развития проводниковых расстройств одномоментное проведение трансоральной декомпрессии и окципитоспондилодеза, несмотря на трудоемкость и длительность, считается оптимальной тактикой хирургического лечения неспецифической гнойной патологии КВО, важной особенностью которой является очередность этапов. Как продемонстрировал наш опыт реализации одномоментных комбинированных вмешательств, ограничение запрокидывания головы затрудняет проведение трансоральной декомпрессии, в связи с чем краниоцервикальную фиксацию мы рекомендуем проводить во вторую очередь.
Заключение
При неспецифических спондилитах КВО обоснована активная хирургическая тактика. Краниоцервикальная фиксация позволяет ликвидировать болевой синдром и устранить риск неврологических осложнений вследствие атлантоаксиальной нестабильности. В случае развития проводниковых расстройств одномоментное проведение трансоральной декомпрессии и окципитоспондилодеза — оптимальная тактика хирургического лечения неспецифической гнойной патологии КВО. Ограничение запрокидывания головы затрудняет проведение трансорального этапа, в связи с чем краниоцервикальную фиксацию рациональнее проводить в последнюю очередь.
Участие авторов:
Концепция и дизайн исследования — Лисицкий И.Ю., Лычагин А.В.
Сбор и обработка материала — Коркунов А.Л., Заров А.Ю., Вязанкин И.А., Целищева Е.Ю.
Написание текста — Лисицкий И.Ю.
Редактирование — Лычагин А.В., Черепанов В.Г.
Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.