Введение

Ангиодисплазии — один из вариантов сосудистых мальформаций, характеризующихся расширением капилляров, венул и артериол преимущественно в подслизистом слое [1, 2]. Сосудистые мальформации желудочно-кишечного типа могут классифицироваться различными системами, которые помогают в диагностике и лечении, прогнозировании исходов заболевания. Среди них классификация AGA (American Gastroenterological Association), которая фокусируется на различных типах мальформаций, таких как артериовенозные (АВМ), венозные и капиллярные; классификация Yano—Yamamoto, основанная на анатомическом расположении и характеристиках сосудистых мальформаций; классификация Каплан—Герцберга, также выделяющая три основные группы мальформаций: артериальные, венозные и капиллярные, каждая группа имеет свои подкатегории [1]. При этом мальформации могут располагаться во всех отделах желудочно-кишечного тракта. Так, по данным трех крупных исследований, установлено, что среди лиц восточноевропейского генетического кластера ангиоэктазии распределены почти поровну между проксимальными и дистальными отделами тонкой кишки, встречаясь в 44—69 и 31—56% случаев соответственно [3—5]. В США 93% изменений локализовались в тощей кишке и лишь 7% — в подвздошной кишке [6, 7]. По данным одного из отечественных исследований, наиболее часто (66,7%) приобретенные ангиодиспластические изменения располагались в правой половине ободочной кишки и терминальном отделе подвздошной кишки, в 25,0% — в сигмовидной кишке и лишь у 8,3% больных имелось множественное поражение правых и левых отделов ободочной кишки [1, 2, 8].

Впервые подобные изменения были описаны в 1839 г. B. Phillips, который сообщил о трех случаях массивного кровотечения из опухоли, величиной с грецкий орех, располагающейся в прямой кишке. Но сам термин «ангиодисплазия» был введен J. Caldabini в 1974 г. для обозначения аномально расширенных вен подслизистого слоя слепой и восходящей ободочной кишки, явившихся причиной кишечного кровотечения у больного старческого возраста [9]. В настоящее время ангиодисплазии также часто встречаются у лиц пожилого возраста, имеющих такие сопутствующие патологии, как стеноз аортального клапана, приобретенная форма болезни Виллебранда, хроническую болезнь почек и др. [1, 2, 8, 10]. Сосудистые мальформации могут быть локальным проявлением таких системных сосудистых заболеваний, как болезнь Рандю—Вебера—Ослера или Клиппеля—Треноне [1]. К сожалению, этиология ненаследственных форм данного заболевания неизвестна [11]. Выделяют возможные факторы патогенеза, приводящие к развитию болезни, а именно: дисфункция эндотелия сосудов, локальная артериальная гипертензия [12, 13], локальное повышение интралюминального давления [4, 14]. Согласно «дегенеративной» теории S. Boley и соавт. [1, 2] расширение сосудов является результатом хронической слабовыраженной рецидивирующей обструкции вен подслизистого слоя. Со временем это приводит к повышению давления в венозных сосудах, что сопровождается их дилатацией. В последующем расширяются сосуды слизистой оболочки, дренирующие эти вены, и нарушается функция прекапиллярных сфинктеров, что ведет к раскрытию артериовенозных шунтов [10]. Существует несколько вариантов клинического проявления данного заболевания: неосложненное (бессимптомное) и осложненное кровотечением [1, 8, 14, 15]. При бессимптомном варианте больные могут предъявлять жалобы только на общую слабость, повышенную утомляемость, недомогание. Наличие кровотечения в этом случае подтверждается лишь лабораторными методами (положительный тест на скрытую кровь в кале, железодефицитная анемия) [1, 3, 6, 15]. При осложненном варианте основным проявлением служит развитие кровотечений разной степени интенсивности [1, 2, 5, 6]. Нередко такие больные в анамнезе уже были оперированы в экстренном порядке, при этом данные интраоперационной ревизии не выявили источник кровотечения. В большинстве случаев выполнялись резекции различных отделов кишечника при неустановленном источнике кровотечения [1, 8].

Учитывая редкость данной патологии и высокую вероятность диагностических и тактических ошибок среди больных этой категории, представляем свое собственное клиническое наблюдение.

Больной М., 73 лет, в мае 2016 г. поступил в плановом порядке в хирургическое отделение ГМПБ №2 г. Санкт-Петербурга с жалобами на общую слабость, изменение характера стула в виде стойких запоров.

Из анамнеза известно, что указанные жалобы появились в последние 3 мес. К врачам не обращался и не обследовался. Из сопутствующей патологии: ишемическая болезнь сердца (ИБС). Атеросклеротический кардиосклероз. Первичная открытоугольная глаукома. Хронический гастрит, вне обострения. Постоянно препаратов не принимает.

Обследован: по данным видеоколоноскопии на границе нисходящей ободочной кишки и сигмовидной кишки определяется опухолевидное образование с изъявлением, суживающее просвет кишки на 3/4, просвет непроходим для эндоскопа (рис. 1).

Рис. 1. Стенозирующая опухоль сигмовидной кишки.

Выполнена биопсия. По данным гистологического исследования, выявлена умеренно дифференцированная аденокарцинома с обширными зонами некроза.

Больной обследован. Выполнен стандартный клинический лабораторный минимум. В лабораторных анализах обращала внимания выраженная анемия: уровень гемоглобина 49,6 г/л, число эритроцитов 3,01·10¹²/л. Остальные показатели в пределах нормы. Онкомаркеры: РЭА, СА 19.9 умеренно повышены.

По данным спиральной компьютерной томографии (СКТ) органов грудной и брюшной полостей с внутривенным боллюсным контрастированием, на границе нисходящей ободочной и сигмовидной кишки циркулярное определяется утолщение стенки до 20 мм, равномерно накапливающее контрастное вещество до+80 HU, протяженность образования 7,0 см, изменения в пределах стенки кишки, окружающая клетчатка без признаков инфильтрации; регионарные лимфатические узлы не увеличены, без признаков накопления контрастного вещества (рис. 2). Просвет кишки на уровне образования не визуализируется, проксимальнее — без признаков значимого расширения. Асцита нет. Данные, подтверждающие отдаленное метастазирование, отсутствуют.

Рис. 2. Спиральная компьютерная томография брюшной полости.

Больной представлен на онкологическую комиссию. С учетом наличия у пациента злокачественной опухоли сигмовидной кишки cT₃N₀M₀ принято решение первым этапом осуществить хирургическое лечение. 15.05.2016 выполнена операция: в ходе интраоперационной ревизии выпот не выявлен, данные, подтверждающие отдаленное метастазирование не получены, выявлена циркулярная опухоль в верхней трети сигмовидной кишки с инфильтрацией нисходящей ободочной кишки, суживающая просвет последней на 3/4, протяженностью около 7 см, не распространяющаяся за пределы органа, регионарные лимфатические узлы не увеличены. С учетом полученных данных пациенту выполнена левосторонняя гемиколэктомия с формированием ручного двухрядного колоректального анастомоза конец в конец. Послеоперационный период протекал гладко. Рана зажила первичным натяжением. Швы сняты на 10-е сутки. Результат гистологического исследования операционного материала: умеренно-дифференцированная (G2) аденокарцинома (тубулярного строения), с эндофитным характером роста (Low Grate), с диффузной лимфоидной инфильтрацией стромы образования, выраженным полнокровием микрососудов, с мелкими участками некроза в поверхностных отделах опухолевой ткани, прорастающая все слои стенки кишки, без инвазии в окружающую клетчатку; регионарные лимфатические узлы в состоянии реактивной гиперплазии, без признаков опухолевого роста; края резекции (проксимальный и дистальный) без опухолевых элементов (рис. 3 на цв. вклейке). Больной выписан на 12-е сутки.

Рис. 3. Умеренно-дифференцированная аденокарцинома кишки.

При контрольном осмотре и обследовании (фиброколоноскопия, СКТ грудной и брюшной полостей) через 3 и 6 мес жалоб не предъявлял, данные подтверждающие рецидив и прогрессирование заболевания, не получены.

Спустя 11 мес больной обратился с жалобами на выраженную общую слабость, снижение аппетита. В клиническом анализе крови, выполненном амбулаторно, отмечалось снижение уровня гемоглобина до 76 г/л. С диагнозом анемия средней степени тяжести госпитализирован в ГМПБ №2 для обследования. В ходе обследования выполнены клинический анализ крови, биохимический анализ крови, общий анализ мочи, коагулограмма, эзофагогастродуоденоскопия, видеоколоноскопия, СКТ органов грудной и брюшной полостей, магниторезонансная томография (МРТ) органов малого таза, тест на онкомаркеры. Данные, подтверждающие рецидив и прогрессирование онкологического заболевания, не получены. Однако при видеоколоноскопии в области купола слепой кишки обнаружены участки расширенных подслизистых извитых сосудов (ангиодисплазии), диаметром до 0,4 см, темно-красного цвета участки слизистой оболочки с измененными сосудами, размерами от 1,5×1,5 до 2,5×3,0 см. В остальных отделах просвет кишки на всем протяжении неизменен. Заключение: ангиодисплазия слизистой оболочки купола слепой кишки (рис. 4 на цв. вклейке).

Рис. 4. Ангиодисплазии слепой кишки.

На основании классификации, предложенной Ассоциацией колопроктологов России [1, 2], обнаруженные локально расположенные в куполе слепой кишки множественные очаги сосудистых мальформаций позволили поставить диагноз: приобретенная диффузная артериальная ангиодисплазия с поражением купола слепой кишки, осложненное течение, что, вероятно, служило источником кровотечения и причиной постгеморрагической анемии. Согласно современным рекомендациям Европейского общества гастроинтестинальной эндоскопии (ESGE) наличие выявленных изменений слизистой оболочки правой половины толстой кишки, высокий риск рецидивов кровотечения, было принято решение определили показания к выполнению эндоскопической аргоноплазменной коагуляции (АРС) очагов сосудистых мальформаций с использованием оптимальных параметров электрохирургического блока. Эта методика позволяет добиться эффективной поверхностной коагуляции с контролируемой глубиной термического воздействия [16, 17].

Протокол АРС-аблации: в куполе слепой кишки определяются множественные участки ангиодисплазий, темно-красного цвета (расширенные извитые сосуды слизистой оболочки), размерами от 1,5×1,5 до 2,5×3,0 см. Принято решение о выполнении АРС-аблации. Для создания гидростатической подушки выполнена инъекция в подслизистый слой 6,0 мл изотонического раствора хлорида натрия. Во время эндоскопической аблации ангиодисплазии обработаны при помощи аргоноплазменной коагуляции в режиме 50 Вт, потоком аргона 2,0 л/мин (ЭХБ ERBE ICC 200 APC300). После обработки на месте участков ангиодисплазий сформировался коричневый струп. При контрольном осмотре, данных, подтверждающих продолжающееся кровотечение, нет. Заключение: ангиодисплазия купола слепой кишки. АРС-аблация (рис. 5 на цв. вклейке).

Рис. 5. Аргоноплазменная аблация ангиодисплазий.

Послеоперационный период протекал без особенностей. На 3-и сутки больной был выписан на амбулаторное лечение с рекомендацией контрольного осмотра через 3 мес. 12 июня 2017 г. при контрольной видеоколоноскопии в зоне проведения аргоноплазменной аблации ангиодисплазий определяются белесоватые рубцы слизистой оболочки линейной формы, размерами 0,4×1,5 см (рис. 6 на цв. вклейке). В клиническом анализе крови Hb 116 г/л. Данных, подтверждающих рецидив кровотечения, нет.

Рис. 6. Результат аргоноплазменной аблации ангиодисплазий купола слепой кишки.

Представленный клинический случай сосудистых мальформаций с редкой локализацией в слепой кишке подчеркивает диагностические и тактические трудности в выявлении и лечении при данной патологии. Кроме того, следует отметить, что у онкологических больных выявленная в ходе наблюдения анемия не всегда свидетельствует о прогрессировании или рецидиве основного заболевания.

Использованный мультидисциплинарный подход с использованием современных миниинвазивных технологий в итоге позволил достичь благоприятного результата.

Участие авторов:

Концепция и дизайн исследования — Мавиди И.П., Сигуа Б.В.

Сбор и обработка материала — Мавиди И.П., Горчаков С.В., Левченко Е.И.

Написание текста — Мавиди И.П.

Редактирование — Сигуа Б.В., Олейник В.В.

Participation of authors:

Concept and design of the study — Mavidi I.P., Sigua B.V.

Data collection and processing — Mavidi I.P., Gorchakov S.V., Levchenko E.I.

Text writing — Mavidi I.P.

Editing — Sigua B.V., Oleinik V.V.

Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.