Шкарубо А.Н.

ФГБУ "НИИ нейрохирургии им. акад. Н.Н. Бурденко" РАМН, Москва

Кулешов А.А.

²ЦИТО Минздрава России, Москва, Россия

Семенова Л.А.

³ФГБНУ «НИИР им. В.А. Насоновой», Москва, Россия

Шишкина Л.В.

ФГБНУ «НИИ нейрохирургии им. акад. Н.Н. Бурденко», Москва, Россия

Швец В.В.

²ЦИТО Минздрава России, Москва, Россия

Ветрилэ М.С.

²ЦИТО Минздрава России, Москва, Россия

Громов И.С.

²ЦИТО Минздрава России, Москва, Россия

Маршаков В.В.

²ЦИТО Минздрава России, Москва, Россия

Чернов И.В.

ГБОУ ВПО «Первый МГМУ им. И.М. Сеченова» (ректор - член-корр. РАН П.В. Глыбочко) Минздрава России, Москва

Хирургическое лечение кист кости ската черепа и аксиса

Журнал: Журнал «Вопросы нейрохирургии» имени Н.Н. Бурденко. 2016;80(1): 88-97

Просмотров : 153

Загрузок : 3

Как цитировать

Шкарубо А. Н., Кулешов А. А., Семенова Л. А., Шишкина Л. В., Швец В. В., Ветрилэ М. С., Громов И. С., Маршаков В. В., Чернов И. В. Хирургическое лечение кист кости ската черепа и аксиса. Журнал «Вопросы нейрохирургии» имени Н.Н. Бурденко. 2016;80(1):88-97. https://doi.org/10.17116/neiro201680188-97

Авторы:

Шкарубо А.Н.

ФГБУ "НИИ нейрохирургии им. акад. Н.Н. Бурденко" РАМН, Москва

Все авторы (9)

Киста кости (солитарная, простая, юношеская, изолированная, дистрофическая) (М 85.4) - это опухолеподобное поражение различных костей скелета в виде однокамерной полости, заполненной прозрачным или слегка кровянистым содержимым, выстланная изнутри соединительной тканью различной толщины с наличием гигантских многоядерных остеокластов [1-3].

По вопросу о патогенезе кисты кости среди исследователей нет единой точки зрения [4]. В частности, Т.П. Виноградова [4] рассматривала костную кисту как стадию развития остеобластокластомы. В 1962 г. И.Г. Лагунова [5], а в 1964 г. С.А. Рейнберг [6] расценили эту патологию как местный дистрофический процесс, сопровождающийся кистозной дегенерацией кости. По мнению А.П. Бережного и других авторов [7, 8], киста кости - это патологическое состояние реактивного характера, которое возникает в зоне роста кости вследствие нарушения внутрикостного гомеостаза с нарушением микроциркуляции артериовенозных шунтов и развитием высокого внутрикостного давления. С.Т. Зацепин [9] предполагал, что развитие костных кист является результатом дисплазии участка зоны роста кости, с развитием на этом фоне сосудистых изменений.

Простая киста кости составляет 3% среди всех поражений костной системы [7, 10]. Поражение как локальное, одиночное в 85% наблюдений развивается у детей и подростков в первых двух декадах жизни, чаще в возрасте от 8 до 14 лет. У взрослых костные кисты встречаются реже. Киста кости у девочек развивается в 2 раза реже, чем у мальчиков [4, 10].

Наиболее частой локализацией кист являются проксимальные метафизы плечевой, бедренной и большеберцовой костей (90-95%). Значительно реже они располагаются в диафизе (4-12%) [3, 4, 10]. Встречаются кисты и в других костях: таза, черепа, лопатки, ребер, челюсти, пяточной. Кисты бедренной и плечевой костей характерны для лиц моложе 20 лет. В подвздошной и пяточной костях они развиваются у лиц старшего возраста. Описаны случаи расположения кисты кости в позвоночнике [11-27]. В доступной мировой литературе нам не удалось найти случаев расположения простой кисты в скате или верхних шейных позвонках.

Наблюдение 1

Девочка 8 лет поступила в Институт нейрохирургии 22.02.08 с приступообразной головной болью оболочечного характера, которую она впервые отметила в сентябре 2007 г. С декабря 2007 г. боль стала сопровождаться рвотой. По месту жительства выполнена МРТ и обнаружена опухоль ската. При обследовании в Институте нейрохирургии очаговой симптоматики не выявлено. КТ-исследование показало, что костная структура ската «разрежена» с сохранением кортикального слоя, сфеноидальный синхондроз сохранен. На МРТ в проекции ската выявлено объемное образование, сигнал от которого интенсивно гомогенно повышен в режиме Т2 и низкий в режиме Т1 (рис. 1).

Рис. 1. Наблюдение 1. а - спиральная компьютерная томограмма (СКТ) до операции; б - МРТ Т1; в - МРТ Т2 (описание в тексте). Желтой стрелкой указана фистула. Красными стрелками указана киста ската черепа. Зеленые стрелки указывают на пазуху основной кости.

Выполнена операция: трансоральная трепанация ската черепа с опорожнением костной кисты. Произведена скелетизация переднего полукольца СI позвонка, средних и нижних отделов ската. Скат выглядит «вздувшимся». Его передние отделы значительно выдавались кпереди (по сравнению с обычным расположением ската). Высокооборотной дрелью произведена трепанация передних отделов ската. Из образовавшегося дефекта кости под давлением стала поступать прозрачная жидкость. Проведена дополнительная трепанация более верхних отделов ската. Обнаружены костные перемычки и мягкая тканевая выстилка полости, которые удалены и взяты на исследование. После опорожнения кисты в полость постоянно продолжала поступать прозрачная бесцветная жидкость - ликвор. Полость кисты инспектирована сначала 0°, затем 30° эндоскопом. При помощи 30° ригидного эндоскопа обнаружена фистула в правых верхних отделах ската, через которую поступал ликвор из базальных цистерн. Опухоли при тщательной эндоскопической инспекции не обнаружено. В область фистулы уложен гемостатический материал. Ликворея прекратилась. Дополнительно область трепанации ската герметизирована биологическим двухкомпонентным фибринотромбиновым клеем. Проведено послойное ушивание глотки. Наложены швы на мягкое небо. В конце операции установлен желудочный зонд.

При морфологическом исследовании материал представлен преимущественно фрагментами компактной кости (местами истонченными) и разрозненными балками губчатой кости пластинчатого строения. В балках губчатой кости наблюдалось неравномерное обызвествление. В некоторых фрагментах компактной кости имелись небольшие пространства, заполненные рыхлой волокнистой тканью. Обнаружены разрозненные костные структуры кистозной полости, изнутри выстланные слоем фиброзной ткани различной толщины. Выстилка кисты содержала немногочисленные многоядерные гигантские остеокласты. Наблюдался незначительный очаговый холестероз. Определялись отдельно лежащие структуры выстилки кисты (рис. 2). На основании всего вышесказанного определен окончательный диагноз: киста кости области ската черепа.

Рис. 2. Наблюдение 1. Гистологический препарат. Киста кости области ската черепа. 1 - кость; 2 - полость; 3 - соединительнотканная выстилка стенки кисты; 4 - многоядерная гигантская клетка. Окраска гематоксилином и эозином. × 200.

На контрольных спиральных компьютерных томограммах после операции видно, что фистула герметизирована, полость кисты выполнена гемостатическим материалом и биологическим фибринотромбиновым клеем (рис. 3).

Рис. 3. Наблюдение 1. СКТ после операции (описание в тексте). Желтыми стрелками указана фистула. Красными стрелками указана киста ската черепа. Зеленая стрелка указывает на пазуху основной кости.

К моменту выписки у ребенка полностью исчезла головная боль. Признаков оральной и назальной ликвореи не отмечено.

Через 8 мес после операции на контрольных снимках определялись полный регресс фистулы и частичное восстановление костных структур в области ската черепа (рис. 4).

Рис. 4. Наблюдение 1. СКТ через 8 мес после операции (описание в тексте). Желтой стрелкой указана обтурированная фистула. Красными стрелками указаны восстанавливающиеся костные структуры ската и остаточная полость кисты ската черепа. Зеленой стрелкой указана полость пазухи основной кости.

На контрольных снимках через 20 мес после операции видно дальнейшее восстановление костной ткани в области ската черепа (рис. 5).

Рис. 5. Наблюдение 1. СКТ через 20 мес после операции (описание в тексте). Красными стрелками указаны восстанавливающиеся костные структуры ската и остаточная полость кисты ската черепа. Зелеными стрелками указана полость пазухи основной кости.

Контрольные снимки через 5,5 года после операции показали обтурацию кисты, практически полностью восстановленные костные структуры ската черепа, а также восстановление наружной и внутренней кортикальных пластин ската черепа (рис. 6).

Рис. 6. Наблюдение 1. а - МРТ; б, в - СКТ через 5,5 года после операции (описание в тексте). Красными стрелками указаны практически полностью восстановленные костные структуры ската черепа. Зелеными стрелками указана полость пазухи основной кости.

Наблюдение 2

Мальчик 14 лет поступил в ЦИТО им. Н.Н. Приорова 30.04.08 с жалобами на боль в шейном отделе позвоночника, ограничение движений и вынужденное положение головы.

Из анамнеза известно, что 15.01.08 после резкого сгибания шейного отдела позвоночника во время игры появились слабость в руках и ногах, нарушение функции тазовых органов. По месту жительства выполнены КТ и МРТ. Был поставлен диагноз: ушиб шейного отдела спинного мозга, тетрапарез с нарушением функций тазовых органов по типу задержки.

При обследовании в ЦИТО на КТ и МРТ выявлены аномалия развития верхнешейного отдела позвоночника, киста (аневризмальная?) тела СII позвонка и «зубовидной кости» СII позвонка. Незаращение переднего полукольца СI позвонка (рис. 7).

Рис. 7. Наблюдение 2. а - МРТ; б - КТ до операции. Киста (аневризмальная?) тела и зубовидного отростка СII позвонка. Зелеными стрелками указан «отшнурованный» зубовидный отросток СII позвонка (так называемая «зубовидная кость»). Желтыми стрелками указана киста тела СII позвонка. Оранжевой стрелкой указана интрамедуллярная киста на уровне СII. Красной стрелкой указано незаращение переднего полукольца СI позвонка.

В неврологическом статусе выявлена тетрапирамидная недостаточность в виде легкого повышения мышечного тонуса по спастическому типу с высокими сухожильными рефлексами с расширенной зоной, патологическими кистевыми и стопными рефлексами. Сила в руках и ногах - 4 балла.

Проведено двухэтапное оперативное лечение (операции проведены в ЦИТО совместно сотрудниками ЦИТО и Института нейрохирургии). Сначала был выполнен окципитоспондилодез. Контрольная рентгенография головы и шейного отдела позвоночника после операции подтвердила правильное стояние стабилизирующей системы (рис. 8).

Рис. 8. Наблюдение 2. Рентгенограмма после первого этапа хирургического лечения (окципитоспондилодеза).

Послеоперационный период протекал без осложнений. Неврологический статус без отрицательной динамики, но сохранялось исходное снижение силы в руках и ногах до 4 баллов.

Через 38 дней осуществлен второй этап оперативного лечения: трансоральное удаление патологического очага тела СII позвонка. После скелетирования тела СII позвонка и нижнего края дуги СI при помощи высокоскоростной пневматической дрели выполнена трепанация кортикальной пластинки СII позвонка. Опорожнена киста, вышедшая под давлением (жидкость ксантохромного цвета). Трепанационное окно расширено до 14×14 мм. Обнаружены костные перемычки и мягкая тканевая выстилка полости, которые удалены и взяты на исследование.

Полость кисты туго заполнена на 1/3 остеопластическим биокомпозиционным материалом, стимулирующим остеогенез, и на 2/3 аутокостью, взятой из области гребня правого крыла подвздошной кости.

Послеоперационный период протекал без осложнений. В неврологическом статусе отмечен регресс пирамидной недостаточности (5 баллов с двух сторон).

При морфологическом исследовании материал был представлен разрозненными балками губчатой кости пластинчатого строения, небольшими фрагментами фиброзной ткани, эритроцитами и единичными клетками кроветворного костного мозга. Костные балки тонкие, некоторые с неравномерной минерализацией. Гистологическая картина с учетом клинико-лучевых данных соответствовала не аневризмальной, а солитарной (простой) кисте кости (рис. 9).

Рис. 9. Наблюдение 2. Гистологический препарат. Киста тела СII позвонка. 1 - кость; 2 - соединительнотканная выстилка кисты; 3 - многоядерная гигантская клетка. Окраска гематоксилином и эозином. ×200.

При контрольном обследовании через 1 год после операции отмечены: формирование костной ткани в области тела СII позвонка, увеличение кистозной полости в зубовидном отростке аксиса и его миграция кзади, вызывающая компрессию стволовых структур (рис. 10).

Рис. 10. Наблюдение 2. а - СКТ; б - СКТ в режиме 3D; в - МРТ (Т1, Т2) через 1 год после операции (описание в тексте). Зелеными стрелками указано увеличение кистозной полости в зубовидном отростке аксиса и его миграция кзади. Желтыми стрелками указано формирование костной ткани в области тела СII позвонка.

В связи с этим выполнена операция: трансоральное удаление «зубовидной кости» СII позвонка («отшнурованного» зубовидного отростка аксиса). После разреза глотки проведено скелетирование тела СII позвонка и дуги СI, которая резецирована. Стенки зубовидного отростка оказались резко истончены. Опорожнена киста, из которой под давлением излилась жидкость ксантохромного цвета. Выделен «отшнурованный» зубовидный отросток СII позвонка. При помощи высокоскоростной пневматической дрели и костных пистолетных кусачек зубовидный отросток аксиса фрагментирован и полностью удален (рис. 11). Твердая мозговая оболочка не была повреждена. Интраоперационной ликвореи не отмечено. Рана послойно ушита.

Рис. 11. Наблюдение 2. Интраоперационный снимок. Синей стрелкой указан нижний отдел ската черепа. Желтой стрелкой указано ложе удаленного зубовидного отростка.

Послеоперационный период протекал без осложнений.

При морфологическом исследовании обнаружены разрозненные костные балки, среди которых имелись структуры выстилки кисты в виде тонкой полоски фиброзной ткани с наличием вытянутых фибробластов. Таким образом, морфологическая картина также соответствовала солитарной (простой), а не аневризмальной кисте кости (рис. 12).

Рис. 12. Наблюдение 2. Гистологический препарат. Киста зубовидного отростка СII позвонка. Структуры выстилки кисты. Окраска гематоксилином и эозином. × 400.

Контрольное обследование через 7 дней после операции показало полное удаление кистозно-измененной «зубовидной кости», декомпрессию дурального мешка (рис. 13).

Рис. 13. Наблюдение 2. СКТ через 7 дней после операции (описание в тексте).

Обсуждение

Простые кисты кости крайне редко встречаются в костях позвоночника. Несмотря на то что причина их формирования неизвестна, были изучены некоторые механизмы их возникновения, такие как венозная обструкция, травма и нарушение лимфатического оттока [28, 29].

Клинические особенности

Для кист кости характерны боль, припухлость в области поражения, чувство дискомфорта. Нередко киста протекает бессимптомно. Киста кости в 75% наблюдений проявляет себя патологическим переломом даже при незначительной травме. Заболевание развивается медленно и может протекать долгие годы [3, 4, 30-33].

Лучевая диагностика

Клинико-рентгенологически солитарные кисты костей подразделяют на активные и пассивные [4, 7, 8]. Рентгенологически киста кости представляет собой очаг литической деструкции [3, 4, 10]. В длинных костях у детей младшего возраста он находится центрально, а у детей старшего возраста - эксцентрично, с гладкими, хорошо очерченными контурами. Кортикальный слой истончен, умеренно «вздут», но целостность его не нарушена. Если нет патологического перелома, периостальная реакция отсутствует.

Магнитно-резонансная томография подтверждает наличие жидкого содержимого в полости кисты и крови в области патологического перелома.

Компьютерная и магнитно-резонансная томографии наиболее показаны при локализации патологического процесса в костях позвоночника, таза, черепа [10].

Морфологическая характеристика

При пункции кисты кости выделяется желтая жидкость.

Макроскопически киста кости представляет собой полость с минимальным количеством серозного, прозрачного жидкого содержимого светло-желтого или желто-розового цвета. Микроскопически внутренняя стенка кисты гладкая. Выстилка кисты едва различима, содержит фибробласты, гистиоциты, единичные многоядерные гигантские остеокласты. Нередко выстилка богата тонкостенными, расширенными сосудами. Могут наблюдаться отложения гемосидерина, немногочисленные ксантомные клетки, очаги холестероза и костные трабекулы реактивного характера. Стенка кисты в своем составе может содержать скопления фибриноподобных масс, гиалинизированные или обызвествленные участки [3, 13]. При наличии патологического перелома наблюдаются элементы костно-хрящевой мозоли [4, 13, 31, 34]. Дифференциальную диагностику морфологически необходимо проводить с аневризмальной кистой кости, паратиреоидной остеодистрофией, гигантоклеточной опухолью, неостеогенной фибромой и фиброзной дисплазией [2-4, 31, 32, 34].

Генетика

Представленные в литературе генетические исследования единичны. Ранее сообщалось, что комплекс клональных структурных реаранжировок затрагивает 4, 6, 8, 16, 21-ю и обе 12-е хромосомы [28]. В более поздних работах в одном наблюдении отмечена транслокация t (16; 20) (р11.2; q13). В другом наблюдении описано сочетанное нарушение кариотипа, в котором поздний рецидив продемонстрировал ТР 53 мутацию [3].

Лечение, прогноз

В настоящее время существует множество методов лечения кист кости. Ортопедическая методика состоит в длительной иммобилизации пораженной области с 50% излечением. Консервативное лечение включает дренирование полости кисты с введением различных препаратов, воздействующих на содержимое и выстилку. Пункционное лечение под контролем КТ включает удаление содержимого кисты, перфорацию стенки для дренирования полости с введением смеси из деминерализованной костной муки и свежей крови [35]. При хирургическом лечении проводят резекцию патологического очага с пластикой дефекта [36].

Согласно данным метаанализа, проведенным Muayad Kadhim и соавт. [37], в 77,4% случаев удается вылечить кисты кости введением метилпреднизолона ацетата, что сопоставимо с результатами введения костного мозга в полость кисты (77,9%). Хирургическое лечение с использованием как ауто-, так и аллотрансплантата приводит к излечиванию в 90% случаев.

Нецелесообразно хирургическое вмешательство в активной стадии, так как процессы лизиса преобладают над процессами репарации, что приводит к рассасыванию трансплантатов, образованию остаточных полостей [7, 8, 38], и рецидивы возникают в 10-20% случаев [3, 4, 31, 34].

В доступной нам мировой литературе мы не обнаружили описания случаев простой (солитарной) кисты в области ската и верхних шейных позвонков.

Однако в литературе встречаются описания случаев развития аневризмальных кист, вовлекающих как отдельно СI позвонок (4 наблюдения), так и отдельно скат черепа (2) [39-43].

Заключение

В наших наблюдениях представлены случаи успешного безрецидивного оперативного лечения простой (солитарной) кисты кости, локализующейся в области ската черепа и в области тела и зубовидного отростка аксиса.

Особенностью второго наблюдения является то, что у пациента было крайне редкое сочетание кисты кости тела и «отшнурованного» кистозно-измененного зубовидного отростка СII позвонка (кистозная «зубовидная кость»).

Конфликт интересов отсутствует.

Комментарий

В работе подробно представлены два клинических случая кист кости области ската черепа и аксиса.

Бесспорно, работа имеет научный и практический интерес, тем более что в мировой литературе не описаны подобные клинические наблюдения кист кости, локализующихся в области основания черепа и краниовертебрального сочленения.

Это редкие, очень интересные, с точки зрения клиницистов, случаи, что делает их весьма показательными. Кроме того, нам продемонстрированы отлично выполненные операции.

Считаю необходимым опубликовать данную работу в журнале «Вопросы нейрохирургии» как отличающуюся новизной и заключающую полезную для коллег информацию.

А.О. Гуща (Москва)

Комментарий

Приведенная в статье информация имеет принципиальную новизну; работа хорошо структурирована, иллюстрирована и аргументирована. В заключение можно еще раз уточнить детали раздельного поражения кистой зубовидной кости и тела СII, указывающие на особенности эмбриогенеза кисты. Эти технические детали улучшат восприятие статьи читателями журнала.

Статья, несомненно, представляет практический интерес и может быть рекомендована к публикации в специализированном нейрохирургическом журнале.

А.Ю. Мушкин (Санкт-Петербург)

Подтверждение e-mail

На test@yandex.ru отправлено письмо с ссылкой для подтверждения e-mail. Перейдите по ссылке из письма, чтобы завершить регистрацию на сайте.

Подтверждение e-mail