Остеоид-остеома была впервые описана H. Jaffe в 1935 г. [1]. Как правило, она представляет собой одиночную доброкачественную остеобластическую опухоль, чаще всего локализующуюся в длинных трубчатых костях нижних конечностей (более 65% случаев) и дугах позвонков [2, 3]. Распространенность этой патологии составляет около 11—12% всех доброкачественных костных образований [4]. Остеоид-остеомы околоносовых пазух (ОНП) являются редкой находкой и в 52% случаев поражают лобные пазухи [5]. Об остеомах решетчатого лабиринта в литературе упоминается лишь в единичных статьях [2, 3].
Остеома ОНП может возникнуть в любом возрасте, однако, как правило, встречается на втором и третьем десятках жизни, у мужчин вероятность поражения в 2—3 раза выше, чем у женщин [3].
Существует несколько гипотез относительно этиологии заболевания, тем не менее основные положения заключаются в том, что образование опухоли может быть связано с неоплазией или же является результатом предшествующей травмы пораженной области [6]. Остеома состоит из очага просветления (называемого еще гнездом или нидусом), представленного сетью расширенных сосудов, остеобластов, остеоидного вещества и незрелой костной ткани (костных балок), которые муфтообразно окружены фиброваскулярным кольцом и зоной реактивного склероза [7].
Остеоид-остеомы обычно протекают бессимптомно, но в ряде случаев могут сопровождаться головной болью, носовой обструкцией, персистирующим синуситом, лицевой асимметрией, а также диплопией и птозом, которые являются следствием опухолевого сдавления интраорбитальных структур [8]. Большие опухоли могут полностью разрушить глаз [9].
Патофизиология головной боли, являющейся наиболее распространенным симптомом остеом, прежде всего обусловлена двумя причинами:
1) раздражением свободных нервных окончаний (болевых рецепторов) в стенках кровеносных сосудов, которые расположены в периферической зоне опухоли;
2) усиленным синтезом простагландинов за счет резкого повышения активности ферментов — циклооксигеназ (ЦОГ-1, ЦОГ-2) в очаге (гнезде) остеомы, которые вызывают болевой синдром. Вторая гипотеза подтверждается выраженным обезболивающим действием нестероидных противовоспалительных средств, которые снижают активность циклооксигеназ и, соответственно, выработку простагландинов [3, 10].
Большинство авторов считают, что бессимптомные остеомы малых размеров, выявленные на рентгенограммах как случайные находки, не нуждаются в хирургическом лечении. В этом случае возможно динамическое наблюдение пациентов с проведением периодических снимков, которые позволяют следить за ростом опухоли [8]. Выраженный рост, параорбитальная локализация и наличие очевидной симптоматики являются показаниями для выбора хирургической тактики лечения [3].
Цель настоящей работы — сравнительная характеристика двух случаев остеоид-остеом решетчатого лабиринта с разными клиническими проявлениями и обоснование выбора тактики лечения, а также хирургического доступа.
Клинический случай № 1
Пациент 32 лет обратился в ФБУ «Центральная клиническая больница гражданской авиации» за медицинской помощью в связи с затруднением носового дыхания слева, длительными интенсивными мигренеподобными головными болями, также беспокоящими преимущественно слева, слепотой левого глаза. Наличие травм в области головы и шеи пациент отрицает.
Из анамнеза известно, что проблемы с носовым дыханием у пациента с детства, в 2012 г. обращался к врачу-оториноларингологу. При осмотре было выявлено С-образное искривление перегородки носа влево. Помимо этого, по данным компьютерной томографии (КТ) ОНП от 2012 г. — пристеночное утолщение слизистой оболочки обеих верхнечелюстных пазух, буллезно измененная левая средняя носовая раковина, остеома задних клеток решетчатого лабиринта, граничащая с основанием черепа (рис. 1).
Проводилось хирургическое лечение в объеме «эндоскопическая двусторонняя верхнечелюстная синусотомия», остеому не удаляли. После операции дыхание не улучшилось, в течение года пациент отметил усиление головных болей при ухудшении носового дыхания в связи с простудами. Принимал антимигренозные препараты без эффекта. В этот же период возникли ухудшение остроты зрения левого глаза, появление пелены, выпадение полей зрения. Диагноз офтальмолога: закрытоугольная глаукома левого глаза 4-й (терминальной) степени с высоким давлением, закрытоугольная глаукома правого глаза 1-й степени. В январе 2018 г. — потеря зрения левого глаза до слабого светоощущения. В 2018 г. пациенту проведена КТ ОНП (рис. 2).
При изучении КТ ОНП от 2012 и 2018 г. выявлен ряд анатомических особенностей: левые верхнечелюстная пазуха и полость носа расположены выше, чем правые, что создает асимметрию, также слева имеются Concha bullosa (решетчатые буллы носовой раковины) и суженный за счет костных структур канал зрительного нерва (рис. 3).
Несмотря на то что активного роста остеомы не выявили, было зафиксировано усиление симптоматики — плохо купируемые, распирающие головные боли, коррелирующие с чувством заложенности носа. В связи с чем было рекомендовано и после получения согласия пациента проведено хирургическое лечение в объеме: эндоскопическое удаление остеомы задних клеток решетчатого лабиринта слева, септопластика, подслизистая вазотомия, задненижняя конхотомия. Из-за наличия слепоты более 6 мес и удаленной локализации остеомы относительно канала зрительного нерва, декомпрессию зрительного нерва было принято решение не выполнять.
Операция прошла успешно, после вскрытия клеток левого решетчатого лабиринта остеома диаметром 1 см была визуализирована и полностью удалена с помощью долота и щипцов Блексли (рис. 4).
Клинический случай № 2
Женщина 31 года обратилась в поликлинику к врачу-оториноларингологу в связи с появлением тяжести в области лица на фоне затянувшейся острой респираторной вирусной инфекции. С целью исключения острого гнойного синусита была проведена рентгенография полости носа и ОНП, по результатам которой было зарегистрировано обширное левостороннее затемнение в виде образования ОНП. С необходимостью дообследования и определения лечебной тактики пациентке была рекомендована госпитализация в ФБУ «Центральная клиническая больница гражданской авиации».
На момент поступления в стационар пациентка предъявляла жалобу на незначительное затруднение носового дыхания, которое наблюдала в течение многих лет. Травм в области головы и шеи в анамнезе нет. По данным эндоскопического осмотра полости носа установлено умеренное С-образное искривление перегородки носа вправо, гипертрофия нижних носовых раковин. Проведена К.Т. ОНП, на полученном снимке отмечено левостороннее затемнение костной плотности (предположительно остеома), занимающее задние клетки решетчатого лабиринта и распространяющееся на верхнечелюстную и клиновидную пазухи (рис. 5),
Несмотря на бессимптомное течение остеомы, в связи с ее большими размерами и вовлечением в процесс нескольких пазух, а также контактом образования с медиальной и нижней стенками орбиты, было рекомендовано хирургическое лечение, включающее: одномоментное эндоскопическое удаление остеомы, септопластику, подслизистую вазотомию нижних носовых раковин и задненижнюю конхотомию.
После получения согласия пациентки под эндотрахеальным наркозом была проведена запланированная операция. Для лучшей визуализации сначала выполнялась септопластика, затем — эндоскопический этап. После расширения естественного соустья верхнечелюстной пазухи обратным выкусывателем за счет нижнего края крючковидного отростка был визуализирован и сбит долотом наибольший участок остеомы диаметром 25 мм, локализованный на верхнемедиальной стенке пазухи, после чего фрагментирован и удален из полости носа через ноздрю щипцами Блексли. Затем были вскрыты клетки решетчатого лабиринта и найдена оставшаяся часть остеомы размером 25´13´10 мм, которая также была сбита долотом и извлечена единым блоком (рис. 6).
После вскрытия и визуализации клиновидной пазухи признаков остеомы в ней обнаружено не было (рис. 7).
Обсуждение
В обоих клинических случаях представлена остеома редкой локализации — задних клеток решетчатого лабиринта. Хотя в 1-м случае остеома была малых размеров, тем не менее провоцировала у пациента частые интенсивные головные боли, а во 2-м случае несмотря на гигантские размеры остеомы и распространенную локализацию с возможным давлением на нижнюю и медиальную стенки орбиты заболевание протекало бессимптомно и было случайной находкой во время К.Т. Примечательно, что в обоих случаях помимо остеомы наблюдалось изменение аэродинамики полости носа за счет искривления перегородки носа и сформированного в связи с этим гипертрофического ринита.
Дифференциальный диагноз в подобных случаях проводится с остеобластомой, фиброзной дисплазией и остеосаркомой [11]. Решающая роль в этом вопросе принадлежит гистологическому исследованию [3], однако имеется и ряд других существенных отличий. Фиброзная дисплазия при КТ характеризуется овальной остеолитической областью, истончением соседней кости, часто связанной с периферическим остеосклерозом, выстилающим повреждение. Остеосклероз «разбитого стекла» и наличие других подобных поражений наводят на мысль об этом диагнозе. Остеосаркома головы и шеи обычно затрагивает нижнюю и верхнюю челюсти, а КТ демонстрирует плохо выраженное деструктивное повреждение, которое может быть остеосклеротическим, остеолитическим или смешанным. Наиболее сложно дифференцировать остеоид-остеому и остеобластому, так как оба очага похожи как рентгенологически, так и гистологически [11]. Различие между ними можно провести на основании размера и клинической картины. Поражение диаметром менее 1,5 см чаще встречается при остеоид-остеоме, тогда как остеобластома характеризуется бóльшими размерами. В клинической картине разница прослеживается в характере боли при ее наличии: остеома обычно сопровождается ночными болями, которые быстро снимаются салицилатами; остеобластома сопровождается периодической болью и склонностью к быстрому росту [3]. На КТ-изображении остеоид-остеома представлена дефектом внутри очага, окруженным зоной реактивного остеосклероза [11]. Во 2-м клиническом случае хотя поражение и было более 1,5 см, однако по гистологической картине диагноз был верифицирован как остеоид-остеома.
В обоих случаях было рекомендовано хирургическое лечение. Особенность операции заключалась в том, что доступ к остеомам обеспечивался не комбинированным или наружным вмешательством, как было описано в литературе [11, 12], а эндоскопически. Помимо этого, одноэтапно осуществлялась коррекция эндоназальных структур (септопластика, подслизистая вазотомия нижних носовых раковин и задненижняя конхотомия). В 1-м случае выбор тактики ведения пациента основывался на наличии клинических проявлений, во 2-м случае причина заключалась в распространенности образования. Послеоперационный уход был таким же, как при операциях функциональной эндоскопической риносинусохирургии (Functional Endoscopic Sinus Surgery — FESS), и включал каждодневный туалет полости носа во время нахождения в стационаре и регулярный эндоскопический осмотр с целью профилактики образования спаек в области вскрытого решетчатого лабиринта. В обоих случаях наблюдалось клиническое выздоровление.
Вывод
Эндоскопический доступ с одномоментной коррекцией эндоназальных структур в представленных случаях продемонстрировал хороший клинический результат и может быть рекомендован для лечения остеом клеток решетчатого лабиринта не только малых и средних размеров, но и для гигантских остеом с обширным распространением.
Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.
The authors declare no conflicts of interest.
Участие авторов:
Концепция и дизайн исследования: Ю.М., Д.Р., Г. П.
Сбор и обработка материала: Ю.М., Д.Р., Г. П.
Написание текста: Ю.М., Д.Р., Г. П.
Редактирование: Ю.М., Д.Р., Г. П.
Сведения об авторах
Рагимова Д.Р. — https://orcid.org/0000-0001-5165-1186
Моисеева Ю.П. — https://orcid.org/0000-0001-6063-3043
Пискунов Г.З. — https://orcid.org/0000-0003-2223-4812
Автор, ответственный за переписку: Моисеева Ю.П. — e-mail: skier_yula@mail.ru