Должанский О.В.

ФГБНУ «Российский научный центр хирургии им. акад. Б.В. Петровского», Москва, Россия

Пальцева Е.М.

Лаборатория электронной микроскопии и иммуногистохимии Централизованного патологоанатомического отделения ГБОУ ВПО "Первый Московский государственный медицинский университет им. И.М. Сеченова" Минздравсоцразвития России

Буланов Д.В.

ООО «Национальное агентство клинической фармакологии и фармации», Москва, Россия

Фёдоров Д.Н.

РНЦХ им. акад. Б.В. Петровского РАМН, Москва

Паростеальная оссифицирующая липома височной кости в сочетании с поражением околоушной слюнной железы

Журнал: Архив патологии. 2016;78(5): 40-44

Просмотров : 348

Загрузок : 4

Как цитировать

Должанский О. В., Пальцева Е. М., Буланов Д. В., Фёдоров Д. Н. Паростеальная оссифицирующая липома височной кости в сочетании с поражением околоушной слюнной железы. Архив патологии. 2016;78(5):40-44.
Dolzhansky O V, Pal'tseva E M, Bulanov D V, Fedorov D N. Parosteal osseous lipoma of the temporal bone concurrent with involvement of the parotid salivary gland. Arkhiv Patologii. 2016;78(5):40-44.
https://doi.org/10.17116/patol201678540-44

Авторы:

Должанский О.В.

ФГБНУ «Российский научный центр хирургии им. акад. Б.В. Петровского», Москва, Россия

Все авторы (4)

«Периостеальная липома» впервые была описана Seering в 1836 г. как образование жировой ткани, развивающееся из клеток периоста. Этот термин был заменен на «паростеальную липому» Power в 1888 г., в связи с тем что периост не содержит жировых клеток [1]. С тех пор в мировой литературе описано около 150 подобных случаев, из них только 2 случая локализации опухоли в нижней челюсти [2].

Приводим собственное наблюдение паростеальной липомы височной кости с одновременным поражением околоушной слюнной железы. В литературе мы не встретили ни одного аналогичного случая.

Больной 48 лет поступил в отделение рентгенологии Центральной клинической больницы № 2 им. Н.А. Семашко в ноябре 2014 г. с жалобами на боль и наличие образования в области правой околоушной слюнной железы. Образование появилось в 2013 г., в течение последнего года стало увеличиваться в размере. При мультиспиральной компьютерной томографии органов шеи в области заднего края суставной нижнечелюстной ямки правой височной кости визуализировался массивный костный экзостоз с неровными контурами размером 1,5×1,7×0,9 см, неправильной формы, распространяющийся книзу от основания черепа (рис. 1, а). Экзостоз был окружен мягкотканным образованием негомогенной тяжистой структуры размером 3,5×3,6×5,3 см, располагающимся в проекции правой околоушной слюнной железы, с наличием капсулы и мелких кальцинатов размером до 0,5×0,3 см. Образование распространялось в область внутренней поверхности правой ветви нижней челюсти. Левая околоушная слюнная железа обычного размера, без изменений. По ходу магистральных сосудов шеи справа и за правой кивательной мышцей имеются единичные лимфатические узлы 0,4-1,2 см в диаметре. Заключение: массивный костный экзостоз правой височной кости; фибролипома в области правой околоушной слюнной железы.

Рис. 1. Паростеальная липома височной кости. а - в области заднего края суставной нижнечелюстной ямки правой височной кости визуализируется массивный костный экзостоз с неровными контурами размером 1,5×1,7×0,9 см, неправильной формы, распространяющийся книзу от основания черепа; б - экзостозоподобное образование с фрагментами пластинчатой костной ткани, вплотную к периосту определяется жировая ткань с прослойками грубоволокнистой соединительной ткани; в - в жировом компоненте опухоли определяется фокус десмальной оссификации с формированием костных балок и кальцинозом; г - некроз пластинчатой костной ткани без визуализации костных пластинок и остеонов; а - мультиспиральная компьютерная томограмма; б-г - окраска гематоксилином и эозином; б, в - ×50; г - ×200.

12.11.2015 больному выполнена операция - субпериостальная диссекция и сегментарная резекция правой височной кости с удалением образования правой околоушной слюнной железы.

При макроскопическом исследовании операционного материала определялось инкапсулированное плотное образование неправильной формы размером 3,0×3,0×1,7 см, с крупнобугристой поверхностью, на разрезе желто-коричневого цвета, с диффузными белесоватыми прослойками и участками костной консистенции. Образование в виде «липоматозной шапки» интимно спаяно с фрагментом костной ткани размером 1,1×0,6×0,4 см, напоминающим экзостоз на широком основании. Отдельно определялся фрагмент жировой ткани (1,0×0,7×0,4 см) с тремя участками бурого цвета костной плотности (0,6×0,4×0,4 см, 0,4×0,3×0,2 см и 0,7×0,5×0,3 см).

При гистологическом исследовании экзостозоподобного образования выявлены фрагменты пластинчатой костной ткани с остеоцитами без признаков атипии и полиморфизма, отсутствием митотических фигур. Вплотную к периосту определялась жировая ткань с прослойками грубоволокнистой соединительной ткани и множественными кальцинатами (см. рис. 1, б). Наблюдались участки с очагами жирового некроза, фокусами десмальной и энхондральной оссификации, некротическими изменениями костных балок (см. рис. 1, в, г).

В «липоматозной шапке» при микроскопическом исследовании выявлены склерозированные железистые дольки слюнной железы, равномерно распределенные среди жировой ткани (рис. 2, а). В железистых дольках определялись концевые секреторные отделы, вставочные, исчерченные, внутридольковые протоки с фокусами атрофии эпителиальных клеток. Отмечались кистозная эктазия протоков с наличием ацинарных клеток, перидуктальный фиброз, очаговая перидуктальная лимфоцитарная инфильтрация, фокусы сальной метаплазии. Вокруг внутридольковых и междольковых выводных протоков можно было увидеть участки с миксоматозом стромы, напоминающие незрелые хрящевые элементы (см. рис. 2, б). Жировой компонент в слюнной железе составлял 60-80% площади среза и был диффузно пронизан волокнами грубоволокнистой соединительной ткани. Наблюдались участки с дистрофическими изменениями жировой ткани, фокусами десмальной и энхондральной оссификации, кальцинозом костной ткани (см. рис. 2, в). В островках вновь сформированных костных трабекул можно было увидеть очаги гематопоэза (см. рис. 2, г). По периферии образования определялась фиброзная капсула с кальцинозом и элементами костных балок.

Рис. 2. Оссифицирующая сиалолипома околоушной слюнной железы. а - жировой компонент составляет 60% ткани опухоли, среди жировой ткани определяются равномерно распределенные склерозированные железистые дольки слюнной железы; б - междольковый выводной проток с участками миксоматоза стромы; в - жировая ткань с фокусами энхондральной оссификации, фиброзом и кальцинозом; г - костная балка с кальцинозом и очагом гематопоэза; а-г - окраска гематоксилином и эозином; а, в - ×50; б - ×100; г - ×400.

Как известно, липомы костной ткани (ICD-0 код 8850/0) делятся на внутрикостные и экстракортикальные. Среди последних выделяют субпериостальные и паростеальные липомы [3].

Паростеальная липома составляет 15% всех костных липом, 0,3% от общего количества липом и менее 0,1% всех опухолей костной ткани [2, 4]. Средний возраст больных 41-50 лет, чаще встречается у мужчин, наиболее частая локализация - диафиз бедренной, большеберцовой и лучевой кости. Описаны случаи паростеальной липомы в лопатке, ключице, ребрах, костях таза, пястной и плюсневой кости. Крайне редко данное образование развивается в нижней челюсти и черепе [1]. В нашем наблюдении опухоль локализовалась в области правой височной кости.

Причиной образования паростеальной липомы могут быть травма, ишемия или инфаркт костной ткани. После травматического повреждения мезенхимальные стволовые клетки трансформируются в остеобласты. При этом особая роль принадлежит трансформирующему фактору роста, который способствует синтезу коллагена и элементов костного матрикса. Кроме того, в формировании опухоли важное значение имеет транслокация t (3;12)(q28;q14) [5].

Согласно классификации Miller и соавт. (1947 г.), выделяют 4 типа паростеальных липом [6]:

- тип I - липома без оссификации;

- тип II - в области периоста формируется экзостозоподобное образование на ножке с «липоматозной шапкой», имитирующее педункулярный экзостоз;

- тип III - в области периоста определяется оссифицированное остеохондроматозное образование на широком основании (имитирует сессильный экзостоз);

- тип IV - среди липоматозных масс рассеяны кусочки хондроидной и костной ткани, без формирования экзостозоподобного образования.

Изменения периоста наблюдаются в 2/3 случаев паростеальных липом [4]. Помимо формирования экзостозов описаны также изгибы, волнообразные изменения и эрозии надкостницы [1, 2].

По классификации Miller и соавт. опухоль в нашем наблюдении одновременно имела признаки III и IV типа.

Согласно работам Milgram (1944 и 1945 гг.), липомы костной ткани не являются статическими образованиями, а благодаря расположению в ограниченном пространстве кости могут подвергаться инволюционным изменениям. Изменения липом костной ткани делятся на три стадии [7]: 1) зрелые липоциты, аналогичные клеткам подкожно-жировой клетчатки; 2) появляются некротические липоциты, пенистые макрофаги, очаги кальцификации; 3) выраженные некротические изменения жировой и костной ткани с большим количеством кальцификатов и кистозной дегенерацией, напоминающей инфаркты кости.

Данная классификация применима преимущественно для внутрикостных липом. Однако в нашем наблюдении опухоль также располагалась в замкнутом пространстве. С одной стороны она была ограничена тканями височной кости, с другой - сжата фиброзированной и липоматозной тканью с заключенной в ней околоушной слюнной железой. Видимо, поэтому в опухоли были обнаружены морфологические признаки, соответствующие 3-й стадии классификации Milgram.

Паростеальные липомы необходимо дифференцировать с остеохондромой, остеомой, остеосаркомой, хондросаркомой. В отличие от паростеальной липомы у данных образований обычно отсутствует жировой компонент, а в случае остеосаркомы вновь сформированная костная ткань имеет спикулы с нечеткими границами [2].

Паростеальная липома височной кости в нашем наблюдении сочеталась с наличием жировой и костной ткани в околоушной слюнной железе. Известно, что жировая ткань в околоушной слюнной железе встречается в норме. При этом доля жирового компонента увеличивается с возрастом (Fletcher). Объем жировой ткани в молодом возрасте составляет 0,5% объема слюнной железы, в среднем возрасте - 2,18%, в старческом - 14,3% [8]. В тех случаях, когда жировой компонент составляет 20-90%, говорят о липоме слюнной железы. Если при этом концевые секреторные отделы и протоки равномерно распределены среди жировой ткани, принято говорить о «сиалолипоме». Этот термин впервые введен Nagao и соавт. в 2001 г. и утвержден в классификации ВОЗ с 2005 г. Авторы предполагают гамартоматозное происхождение данной опухоли [9]. В настоящее время в англоязычной литературе описано около 35 случаев сиалолипомы.

Известно только несколько наблюдений оссифицирующей липомы околоушной слюнной железы. Первое опубликовано Plant в 1958 г. [10]. В нашем случае жировой компонент составил 60-80% объема слюнной железы. Среди жировой ткани определялись фокусы десмальной и энхондральной оссификации с дистрофическими и некротическими изменениями. С учетом морфологической картины поражение околоушной слюнной железы в нашем наблюдении следует рассматривать как оссифицирующую сиалолипому.

Следует отметить, что локализация остеолипом в области головы и шеи - крайне редкая патология. Известно только 15 подобных случаев. Описаны остеолипомы языка, этмоидального и фронтального синусов, полости носа, слизистой альвеолярного отростка, твердого неба, носоглотки, а также парафарингеальной области [10]. Причины формирования остеолипом слюнной железы - пролиферация мезенхимальных мультипотенциальных клеток вследствие травмы и длительной ишемии [10]. Некоторые авторы отмечают, что при контакте опухоли с периостом происходит формирование периостоподобной фиброзной оссифицирующей бляшки с метапластической трансформацией фибробластов в остеоциты и хондроциты [11].

При полном иссечении остеолипомы слюнной железы обычно не рецидивируют [12]. Однако в послеоперационном периоде необходимо тщательное наблюдение, так как о прогнозе данного заболевания очень мало информации [13].

Заключение

Таким образом, приведено наблюдение паростеальной липомы правой височной кости. В области периоста височной кости определялось экзостозоподобное образование на широком основании. В прилежащей жировой клетчатке можно было увидеть очаги десмальной и энхондральной оссификации (тип III и IV по классификации Miller и соавт.). Опухоль подвергалась некротическим и дистрофическим изменениям (3-я стадия по Milgram).

Поражение височной кости сочеталось с оссифицирующей сиалолипомой правой околоушной слюнной железы. Жировой компонент составлял 60-80% объема слюнной железы. Среди жировой ткани равномерно распределены концевые секреторные отделы, протоки и костные трабекулы с кальцинозом и элементами гематопоэза.

Конфликт интересов отсутствует.

Подтверждение e-mail

На test@yandex.ru отправлено письмо с ссылкой для подтверждения e-mail. Перейдите по ссылке из письма, чтобы завершить регистрацию на сайте.

Подтверждение e-mail